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Revista chilena de neuro-psiquiatría

versión On-line ISSN 0717-9227

Rev. chil. neuro-psiquiatr. v.39 n.4 Santiago oct. 2001

http://dx.doi.org/10.4067/S0717-92272001000400009 

 

Rev Chil Neuro-Psiquiat 2001; 39(4): 345-353

ARTÍCULO ORIGINAL

 

Cavernomas del tronco cerebral. Aspectos clínicos y terapéuticos. Experiencia personal de tres casos y revisión de la literatura

Cavernoma in the Brain Stem: Clinical and Therapeutical Aspects; Personal Experience in Three Cases and a Review of Literature

 

Pedro Aros

Instituto de Neurocirugía Dr. Alfonso Asenjo.

Dirección para Correspondencia


Recent advances and the introduction of Magnetic Resonance Imaging have provided more accurate information on the incidence of cerebral cavernomas; the figures are now closer to those published in autopsy studies and are accepted at approximately 0.4%. Recent progress has also supplied increased knowledge on its natural history and has provided information on clinical presentations, such as the risk of hemorrhage, which has been the main reason for surgical therapy. This risk is currently estimated at 0.25 to 1.6% per year, with a nearly thirty-fold increase in cases with posterior cavity lesions. Published literature indicates that surgery is recommended for these lesions, especially when there has been a previous episode of hemorrhaging. This article presents three personal cases of brain stem cavernomas with previous incidence of bleeding. The three patients underwent surgery in which the lesion was completely removed. An associated angiomatous component was also removed in two patients. The post-operative recovery of all three patients has been excellent; they returned to their normal activities without restrictions, and they are free of symptoms and postoperative problems.

Key words: cerebral cavernoma, posterior cavity lesions


Los avances que se han producido en los últimos años, con la introducción de la Resonancia Nuclear Magnética, han permitido conocer la verdadera frecuencia de los cavernomas cerebrales, acercando esta cifra a las publicadas de los estudios de autopsia y que se acepta alrededor del 0,4%. Así mismo, este avance ha permitido conocer en gran medida su historia natural obteniendo información acerca de sus formas de presentación clínica como el riesgo de hemorragia, la cual se ha constituido en el principal elemento de sostén del tratamiento quirúrgico. Actualmente se estima que este riesgo varía entre un 0,25% a 1,6% al año, el cual se ve claramente aumentado en las lesiones de fosa posterior en las que aumenta cerca de treinta veces. De acuerdo a las publicaciones se considera que el tratamiento quirúrgico está claramente indicado en aquellas lesiones de fosa posterior y en especial si han presentado un episodio de hemorragia previamente. En esta publicación se presentan tres casos personales de cavernomas de tronco cerebral, que presentaron previamente fenómenos hemorrágicos. Los tres pacientes fueron intervenidos quirúrgicamente, obteniéndose la remoción completa de la lesión y de un componente angiomatoso asociado en dos de ellos. El curso postoperatorio en los tres casos ha sido excelente, regresando a sus actividades normales y sin limitaciones, con regresión completa de sus síntomas y signos preoperatorios.


 

Introducción

Los Cavernomas ó Angiomas Cavernosos del tronco cerebral representan dos aspectos que en la Neurocirugía se han caracterizado por ser controvertidos y por encontrarse en las fronteras de la especialidad, y que se refieren a las indicaciones quirúrgicas de lesiones con una historia natural pobremente conocida y a la realización de procedimientos quirúrgicos sobre una estructura nerviosa muy compleja y de difícil acceso como es el tronco cerebral.

Los Angiomas Cavernosos hasta hace unos años eran lesiones poco frecuentes de encontrar en la clínica y sólo la incorporación de la Resonancia Magnética Nuclear (RMN) ha permitido diagnosticar un número creciente de casos acercándose a la frecuencia de las series de autopsias, estimándose en la actualidad su frecuencia en un 0,4% (1-4). Esto representa en nuestro país unas 59.000 personas que alojan cavernomas en su Sistema Nervioso Central, de las cuales entre 5.000 y 10.000 los alojan en la región de la fosa posterior, y en lo inmediato, un porcentaje de ellas planteará desafíos terapéuticos a los neurólogos y neurocirujanos que deben diagnosticarlas y tratarlas.

Su localización en una zona anatómica, extremadamente compleja y que requiere estrategias y procedimientos quirúrgicos muy bien planeados y ejecutados, lo que implica un tratamiento con un riesgo intrínseco elevado y que en ausencia de un conocimiento de experiencias previas, crea en el médico tratante la sensación de que es un tratamiento que no es conveniente asumir. Sin embargo la experiencia internacional ha permitido conocer mejor la historia natural de la enfermedad como así mismo los procedimientos quirúrgicos que deben ofrecerse a este tipo de pacientes, permitiendo a muchos de ellos soluciones compatibles con una excelente calidad y cantidad de vida. Este tipo de soluciones es posible en nuestro medio y de allí la motivación a presentar esta experiencia personal.

Aspectos epidemiológicos e historia natural

Los cavernomas cerebrales, hasta fines de los años ochenta, formaban parte de dos entidades diagnósticas: en primer lugar, del grupo conocido como Malformaciones Arteriovenosas Ocultas, llamadas así por su presencia en la Tomografía Computarizada de Cerebro (TAC) y su ausencia en los estudios angiográficos más sofisticados. En segundo lugar, formaban parte de pacientes portadores de un hematoma intracerebral, en los cuales se descubría el origen de la hemorragia en un angioma cavernoso (5). En este contexto, las primeras cifras de su frecuencia se estimaron de acuerdo a series quirúrgicas, no superando el 5% de las malformaciones vasculares diagnosticadas por métodos radiológicos y verificación histológica (6).

Posteriormente, la incorporación de la RMN produjo dos efectos principales sobre el conocimiento de estas lesiones: por una parte aumentó significativamente la capacidad diagnóstica, elevando su frecuencia a valores cercanos a los obtenidos de estudios en necropsias de malformaciones arteriovenosas (MAV), correspondiendo al 15% del total de ellas (1), y por otro lado con imágenes casi patognomónicas ha permitido su diagnóstico de certeza en ausencia de hemorragia abierta.

Estos notables progresos en el diagnóstico por imágenes han permitido seguir en el tiempo a pacientes con esta afección y así conocer parte importante de su historia natural (3, 4).

La situación en las lesiones localizadas en el tronco cerebral ha sido algo más compleja, ya que de las malformaciones ocultas angiográficamente, que tienen un patrón sugerente de cavernomas, sólo un pequeño grupo ha sido confirmado histológicamente. En una serie de pacientes estudiados en el Hospital La Timone, de Marsella, se reunieron 25 casos, de los cuales fueron intervenidos 17, confirmándose el diagnóstico de cavernoma sólo en 8 de ellos (7). Por otro lado su localización en una estructura que permite muy poco o nada de efecto compresivo agudo, ha llevado a que su presentación como hematomas de tronco sea muy infrecuente, no obstante que uno de los primeros casos exitosos de remoción de un cavernoma de tronco fue llevado a cabo en un paciente que se presentó con un hematoma pontino (8).

En los estudios de autopsia los angiomas cavernosos representan 13% de las malformaciones arteriovenosas localizadas en la fosa posterior y entre el 10 y el 30% de los cavernomas cerebrales. Se caracterizan también porque con más frecuencia son sintomáticos en relación a los localizados en el compartimiento supratentorial (9).

Los angiomas cavernosos o cavernomas, por su condición de malformación vascular, conllevan implícito el riesgo de hemorragia, y siendo esta complicación una entidad que puede llevar a graves consecuencias, más aún si se localiza en el tronco cerebral, hacen que el manejo de este riesgo sea uno de los principales argumentos en la indicación de tratamiento quirúrgico de estas lesiones.

En el conocimiento de la historia natural de la enfermedad, es fundamental conocer la morbimortalidad que tienen en el tiempo los distintos síndromes clínicos que presentan estos pacientes, en especial la asociada a fenómenos hemorrágicos, los cuales revisten del conocimiento de otras afecciones vasculares como son los aneurismas saculares y malformaciones arteriovenosas, una connotación sombría en cuanto al riesgo de presentar un episodio inesperado y grave de hemorragia, la cual conlleva una grave morbilidad y una importante mortalidad.

Los estudios de seguimiento en el tiempo de pacientes diagnosticados de Angiomas Cavernosos, han logrado determinar tasas de riesgo de hemorragia considerando la prevalencia de ella en los casos diagnosticados y también a través del seguimiento de cavernomas en el tiempo. La serie de Robinson et al. (4), obtuvo de un seguimiento prospectivo, en el que fueron excluidos aquellos casos que habían sido diagnosticados por una hemorragia, un riesgo de hemorragia de 0,7% al año. Esto significa que un paciente tiene un riesgo de hemorragia del 50% en una perspectiva de vida de 73 años. La serie de Curling et al. (3), calculó el riesgo de hemorragia, considerándolo uniforme desde el momento del nacimiento hasta que presenta la hemorragia, cuantificándolo en un 0,25% por lesión por año. En una serie más reciente (11), se encontró un riesgo anual de 1,6%, y según la lesión sea de fosa posterior o supratentorial este riesgo aumenta a 3,8% en las localizaciones infratentoriales. En esta serie se especifica la gran variabilidad que existe con relación a lo que se considera una nueva hemorragia entre las diferentes publicaciones, y van desde el anillo perilesional visible en la RMN a hemorragia abierta más allá de los límites del cavernoma. Para evitar este tipo de disparidades, sugieren la utilización de porcentaje de eventos, definiendo a éstos como una agravación de la condición neurológica del paciente, independiente de si se asocia o no a un nuevo sangramiento. El riesgo de sufrir un evento es de 4,2% para la serie global; nuevamente el factor más importante lo determina la localización de la lesión, ya que en los cavernomas infratentoriales el riesgo de sufrir un evento es 30 veces más que en el compartimiento supratentorial. Estos resultados son similares a los publicados por Kondziolka et al. (12), y a otros en los cuales se confirma que el factor pronóstico que más incide en la historia natural de la enfermedad es la localización infratentorial de los cavernomas (13, 14). Sin embargo, pareciera más correcto agrupar a los pacientes en cavernomas profundos, correspondientes a tronco cerebral y diencéfalo y por otro lado en superficiales ya sea supra o infratentoriales. Cuando se utiliza esta forma de agrupación los resultados son más significativos aún desde el punto de vista estadístico, demostrando que las lesiones profundas son de un riesgo neurológico mucho mayor que las superficiales.

El riesgo de presentar una nueva hemorragia en aquellos pacientes que son diagnosticados de cavernoma cerebral con una hemorragia abierta, se estima en un 25% dentro de un año (4). El riesgo de presentar una hemorragia abierta no tiene relación con el tamaño de la lesión, observándose en el 8,3% de los casos menores de un cm y en 9,6% en los mayores de 1 cm (4). En los pacientes portadores de cavernomas en el tronco cerebral, la aparición de una segunda hemorragia a menudo tiene un efecto catastrófico (15), y la probabilidad de una segunda hemorragia es variable según las publicaciones, presentándose en el 75% de los pacientes dentro de 26 meses (16), o con un riesgo de un nueva hemorragia de 21% por paciente por año (17), a un riesgo de 5% por lesión por año (12). Las diferencias pueden ser explicadas por las características de las series: las que publican porcentajes más alto corresponden a pacientes con hemorragias derivados a centros terciarios para tratamiento quirúrgico, mientras que las de porcentajes más bajos corresponden a poblaciones de seguimiento en general.

Formas de presentación clínica

En los cavernomas del sistema nervioso en general, se han identificado cuatro tipos clínicos según su diagnóstico y evolución: Síndrome Convulsivo, ya sea convulsión única o como epilepsia a veces de difícil manejo, Déficit Neurológico ya sea como una manifestación aislada o con un carácter progresivo, Hemorragia como cuadro Ictal, y Casos Incidentales.

A nivel del tronco cerebral, la presentación clínica también se enmarca dentro de los grupos principales; sin embargo predomina la presentación como déficits neurológicos progresivos y la hemorragia ictal. Los casos incidentales son de menos frecuencia que en el resto del cerebro, debido a que la mayoría de las lesiones de tronco son sintomáticas en alguna medida al momento del diagnóstico.

En la serie de Porter (18), en un análisis de 100 casos de Cavernomas de Tronco, la presentación clínica predominante (Tabla), se asoció a déficits neurológicos y a manifestaciones ictales.


Curiosamente se encontró en un 3% de los casos convulsiones no asociadas a angiomas cavernosos supratentoriales.

Material clínico

Se presentan tres casos clínicos de pacientes portadores de Cavernomas localizados en la región del tronco cerebral y que fueron intervenidos quirúrgicamente luego de su diagnóstico:

Caso 1

OAI, de 35 años, consulta por presentar en forma brusca sensación de parestesia en hemicara derecha, que posteriormente se agrega hemihipoestesia derecha, y discreta torpeza motora al caminar. Se realizan estudios neurorradiológicos, los cuales demuestran la presencia de una lesión en tronco cerebral sugerente de cavernoma (Fig. 1). Se mantiene en observación durante un mes sin regresión de sus molestias por lo que se indica tratamiento quirúrgico, realizándose un abordaje de fosa posterior, con visualización amplia del cuarto ventrículo, en cuyo piso, y en su porción superior, se aprecia decoloración por hemosiderina; sobre ella se realiza una ependimotomía mínima, y se llega a una lesión de color rojo purpúrico, la cual es disecada y extirpada en su totalidad, como así mismo vasos que rodean la lesión de carácter sinuoso. El postoperatorio lo cursa con recuperación precoz de la vigilia, retirado de ventilación mecánica a las 24 hrs. y extubado en las horas siguientes. En este período se hace evidente en forma repetida hipo durante el estado de vigilia, que cede al cabo de tres días. A las 48 hrs es trasladado a la unidad de recuperación, siendo dado de alta hospitalaria a los diez días de su operación. La evolución neurológica posterior se caracteriza por una leve acentuación de la hipoestesia, asociada a una inestabilidad al caminar que regresa en forma gradual al cabo de tres meses. Refiere la aparición posteriormente de temblor cefálico imperceptible que cede al cabo de 6 meses. Los estudios radiológicos de control demuestran la ausencia de lesiones residuales (Fig. 2) y el informe histopatológico confirma la presencia de un cavernoma asociado a telangectasia capilar. En los controles en la actualidad a 6 años de su operación, no manifiesta cambios en la esfera neurológica, realizando sus actividades de chofer en forma normal.

Figura 1

Figura 2

Caso 2

JMA, de 32 años, portador del antecedente de tratamiento crónico por epilepsia generalizada desde hace 15 años, y que aproximadamente un mes antes de ser hospitalizado presenta un episodio de cefalea, vómitos, y parestesias en hemicuerpo derecho, seguido luego de disminución de fuerzas y leve desviación de la comisura bucal, a lo que se agrega en la última semana visión doble intermitente. Es estudiado con TAC de cerebro y RMN de cerebro (Figs. 3, 4) las cuales demuestran la presencia de una lesión tálamo mesencefálica, sugerente de un cavernoma cerebral, con signos de hemorragia, como así mismo, de dos lesiones pequeñas, localizadas a nivel mesial de la región parietal izquierda y en cerebelo. Es intervenido quirúrgicamente, realizándose un abordaje de la lesión a través de una vía transpineal, abordando el tercer ventrículo y en su porción infero lateral derecha, se visualiza la decoloración típica de la hemosiderina, nivel en el que se realiza una ependimotomía que permite visualizar la lesión púrpura, mamelonada, rodeada de hemosiderina y de vasos sugerentes de malformación vascular venosa. Se extirpa en su totalidad (Figs. 5, 6). Es trasladado de pabellón a UTI vigil y desintubado, cursando el post operatorio inmediato con un síndrome de Parinaud, que regresa al cabo de dos semanas, y sin otras alteraciones neurológicas agregadas. Es dado de alta hospitalaria a los 9 días de su intervención, persistiendo el síndrome de Parinaud. Aproximadamente un mes después de su intervención refiere cefalea, cierto grado de inestabilidad al caminar, de carácter persistente, por lo que se realiza una TAC de cerebro de control que demuestra la presencia de una hidrocefalia, supratentorial, por lo que se instala una válvula derivativa ventrículo peritoneal.

En los meses siguientes el paciente recupera una función oculomotora normal, como así mismo normaliza su marcha y regresan gradualmente en el tiempo sus trastornos sensitivos, regresando a una vida normal. Su epilepsia se mantiene estable, requiriendo tratamiento con dosis máximas de anticonvulsivantes. En la actualidad a tres años de su intervención no manifiesta sintomatología neurológica y se encuentra trabajando normalmente en actividades de la minería.


Figura 3

Figura 4


Figura 5

Figura 6


Caso 3

HOM. Paciente femenina de 15 años, sana previamente y que en forma brusca presenta un cuadro de cefalea, seguido de náuseas y vómitos, y de compromiso de conciencia de minutos de duración, agregándose al cabo de siete días pérdida de fuerzas en hemicuerpo izquierdo de carácter progresiva, es ingresada a una unidad de neurología, en donde se realiza TAC de cerebro, que demuestra la presencia de una lesión hemorrágica a nivel de la región pontomesencefálica anterior. Es tratada médicamente, con lo que se estabiliza su condición clínica y se aprecia una mejoría gradual y progresiva de sus déficit motores. Es estudiada con Resonancia Magnética Nuclear (Figs. 7-10), la que evidencia la presencia de una hemorragia pontina asociada a la presencia de una lesión sugerente de un cavernoma. Es intervenida quirúrgicamente a través de una craneotomía pterional, que permite un abordaje transtentorial de la protuberancia anterolateral, extirpándose un gran cavernoma asociado a una malformación vascular venosa que se extirpa parcialmente. La RMN post-operatoria muestra la extirpación completa de la lesión (Figs. 11, 12). El curso postoperatorio inmediato se realiza en UTI, logrando vigilia y capacidad de obedecer órdenes simples, por lo que es extubada a las 24 hrs de su intervención. A las 48 hrs es trasladada a la unidad de recuperación, evidenciándose en los días siguientes una clara mejoría de su hemiparesia, siendo dada de alta a los 19 días de su intervención. En los meses siguientes la paciente se recupera de su hemiparesia logrando realizar actividades de educación física en su colegio. En la actualidad hace una vida completamente normal, y no se evidencia paresia.

Figura 7

Figura 8

Figura 9

Figura 10


Figura 11

Figura 12

Estrategia quirúrgica

La estrategia quirúrgica de los cavernomas de tronco cerebral implica la unión de elementos clínicos y quirúrgicos que son indispensables para un tratamiento exitoso, y que corresponden a: Selección de paciente e Indicación quirúrgica; Conocimiento anatómico y destrezas quirúrgicas; Localización de la lesión y vía de abordaje y Manejo Postoperatorio. El tratamiento quirúrgico de los cavernomas de tronco cerebral se considera de elección cuando: 1. El paciente es sintomático, 2. La lesión alcanza la superficie del tronco cerebral, 3. Existe la posibilidad de resección sin comprometer gravemente funciones del tronco cerebral (19). Estos principios reflejan uno de los factores fundamentales del éxito quirúrgico, que es una correcta indicación y selección de los pacientes. El otro factor corresponde en este caso a un conocimiento acabado de la anatomía neurovascular de la fosa posterior, incisura tentorial, región del foramen magno, hueso temporal y regiones cerebelosas y tronco cerebral.

La localización y elección de la vía de abordaje dependen de las imágenes de la RMN y de la ayuda que puede brindar en casos seleccionados la guía estereotáxica o los sistemas de neuronavegación.

La extirpación de la lesión debe ser completa, ya que se ha demostrado que los remanentes tienen riesgo de hemorragia con consecuencias fatales en el postoperatorio (20). Por otro lado estos remanentes pueden crecer posteriormente y hacerse nuevamente sintomáticos incluso en casos en los que con TAC postoperatorio se consideraba una resección completa (19, 21). En aquellos casos en que la lesión se encuentra asociada a un angioma venoso, lo que ocurre en aproximadamente el 16% de los casos (19, 21) se debe considerar que la interrupción de este tipo de drenajes venosos puede afectar el drenaje del parénquima normal y determinar un infarto venoso (21). En los casos presentados, en los tres se encontraron angiomas venosos asociados, siendo extirpados juntos con el cavernoma en dos casos en forma completa y en uno de ellos (AOH), se extirpa sólo parcialmente por temor a producir un infarto de acuerdo a lo publicado en la literatura mundial.

En general cualquier vía de acceso al tronco cerebral implica la disección de estructuras vasculares y nerviosas, frágiles y de alta manifestación clínica en caso de ser dañadas. En dos de los casos presentados en esta comunicación se debió diseccionar estructuras complejas: en uno de ellos el abordaje requirió la disección amplia del valle silviano, de la carótida y sus ramas, del tercer nervio craneal, de la porción superior de la basilar, cerebrales posteriores y cerebelosa superior, y en otro de ellos se realizó un abordaje infratentorial supracerebeloso, disección del complejo venoso profundo, cerebrales internas, basales de Rosenthal y vena de galeno, apertura de la tela coroidea del tercer ventrículo y su exploración para luego abordar la porción lateral e inferior vecina al acueducto de Silvio para extirpar la lesión vascular.

Los errores que se cometan en alguno de los pasos de la estrategia, determinan resultados pobres y una alta morbimortalidad quirúrgica (19, 20, 21, 22).

Conclusiones

Los cavernomas del sistema nervioso tienen una frecuencia de 0,4%, de los cuales el 10 al 30% se localizaran en la fosa posterior, lo que significa para nuestro país un importante número de personas que en lo inmediato demandarán decisiones y tratamiento por parte de los especialistas. El conocimiento actual de la historia natural de la enfermedad permite identificar elementos de riesgo, como son la localización profunda de la lesión y la presencia de eventos hemorrágicos, los que implican un elevado riesgo de morbimortalidad que hace necesario su tratamiento quirúrgico en el corto plazo. La experiencia internacional permite sustentar la indicación quirúrgica con importantes posibilidades de éxito. De allí que esta serie nacional, pequeña pero significativa para nuestro medio, en la cual sin necesidad de emplear sofisticados elementos de localización así como tampoco complejos sistemas de monitorización intraoperatorios, permite ofrecer en nuestro ambiente quirúrgico resultados comparables a los estándares internacionales, por lo que dichos pacientes deben ser concentrados en aquellos grupos quirúrgicos que les permitan enfrentar con éxito esta compleja afección.

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Dirección para correspondencia:
Pedro Aros
Instituto de Neurocirugía Dr. Alfonso Asenjo
Jose Miguel Infante 553
Santiago, Chile

Recibido: junio de 2001
Aceptado: diciembre de 2001

 

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