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Revista médica de Chile

versión impresa ISSN 0034-9887

Rev. méd. Chile v.130 n.11 Santiago nov. 2002

http://dx.doi.org/10.4067/S0034-98872002001100003 

Rev Méd Chile 2002; 130: 1217-1226

Operación de Fontan: resultados
inmediatos y a mediano plazo con
anastomosis cavopulmonar total

Pedro Becker R, Patricia Frangini S, Gonzalo Urcelay M,
M Elisa Castillo N, Felipe Heusser R, Pilar Arnaiz G,
Manuel J Irarrázaval L, Sergio Morán V,
Ricardo Zalaquett S, Gustavo Maturana B, Claudio Arretz V.

Fontan procedure:
early and mid-term results with total
cavopulmonary anastomosis

Background: During the last five years, 65 patients with univentricular heart have been treated surgically in our institution, according to a protocol of staged operations that have been previously reported. Aim: To evaluate the early and mid-term outcome of those patients that have completed their staging protocol by means of a Fontan procedure. Patients and Methods: Between April 1996 and June 2001, 23 patients (age 16 to 223 months) underwent a Fontan procedure, 15 with an intracardiac lateral tunnel technique and 8 with an extracardiac conduit. A retrospective review of their clinical, surgical, echocardiographic, angiographic and hemodynamic data was performed, trying to identify risk factors for both mortality and functional capacity (FC). Follow up was complete in all survivors. Results: Three patients died early after surgery (13.04%). Excessive pulmonary blood flow was a risk factor for early death (p= 0.03). One patient died at 14 months. Follow up was 29.9 months (1-63). For those who survived the operation, five years survival was 93.3%. The majority of patients are in FC I or II, with no related risk factors. Conclusions: Our current results are comparable with those of larger series. Patients reach good FC and mid-term survival, irrespective of type of single ventricle or the surgical strategy (Rev Méd Chile 2002; 130: 1217-26).

(Key Words: Fontan procedure; Heart septal defects, ventricular; Ventricular dysfunction; Ventricular remodeling)

Recibido el 2 de julio, 2002. Aceptado el 9 de septiembre, 2002.
Departamento de Enfermedades Cardiovasculares y Departamento de Pediatría, Facultad de Medicina, Pontificia Universidad Católica de Chile y Hospital Dr. Sótero del Río.

Luego del trabajo pionero del Dr. Francis Fontan1, quien describió la técnica de anastomosis atrio-pulmonar u "operación de Fontan", para el tratamiento de la atresia tricuspídea, el siguiente hito más importante en la historia del tratamiento quirúrgico del corazón univentricular, correspondió al aporte que hicieron De Leval et al2 en Inglaterra y el grupo de cirujanos del Children's Hospital en Boston3, Massachussets, quienes a fines de la década 1980-90 introdujeron un nuevo diseño para la operación de Fontan que hoy conocemos como "anastomosis cavopulmonar total". Este nuevo diseño tiene una hemodinamia más eficiente y ha demostrado varios beneficios clínicos en comparación a la técnica original. Algunos de los principales problemas en relación a la técnica de anastomosis atrio-pulmonar son el desarrollo de arritmias supraventriculares por dilatación auricular y también la formación de trombos intracavitarios. En Chile, Arretz et al publicaron en 1996 la experiencia del Hospital Luis Calvo Mackenna con operación de Fontan4. En ella se demostraron ventajas clínicas con la utilización de anastomosis cavopulmonar total en comparación con la técnica atrio-pulmonar realizada por el mismo grupo en años previos.

La gran mayoría de los estudios con seguimiento a mediano y largo plazo en pacientes sometidos a operación de Fontan corresponden a aquéllos que recibieron la técnica de anastomosis atrio-pulmonar descrita en 19715-7. Recién se están conociendo resultados de seguimiento a mediano y largo plazo en aquellos niños tratados con la nueva técnica de anastomosis cavopulmonar total8. En nuestro grupo iniciamos hace 5 años un protocolo de manejo de pacientes con corazón univentricular, consistente en una etapificación de intervenciones quirúrgicas, partiendo por procedimientos paliativos en el período neonatal, siguiendo con una operación de Glenn bidireccional alrededor de los 4 a 6 meses de edad, para finalizar con una operación de Fontan alrededor de los 2 años9. Es así como 65 pacientes han ingresado a este protocolo y nos interesó estudiar a aquéllos que han completado su etapificación.

Es por lo tanto el objetivo principal de este trabajo evaluar los resultados inmediatos y a mediano plazo en nuestros pacientes sometidos a operación de Fontan con técnica de anastomosis cavopulmonar total. Como objetivo secundario nos interesó identificar factores de riesgo para mortalidad y capacidad funcional.

MATERIAL Y MÉTODO

Pacientes. Se revisó el registro de los pacientes incorporados al protocolo de corazón univentricular y la base de datos del Servicio de Cirugía Cardíaca del Hospital Clínico de la Pontificia Universidad Católica de Chile, identificando a todos los pacientes sometidos a operación de Fontan con técnica de anastomosis cavopulmonar total entre abril de 1996 y junio de 2001. Se excluyó a un paciente sometido a cirugía de Fontan con conducto extracardíaco como reconversión de una anastomosis atriopulmonar previa.

Se revisaron las fichas clínicas, protocolos operatorios, electrocardiogramas, informes y videos de ecocardiogramas e informes de sondeos cardíacos de cada paciente.

Técnica quirúrgica. Todos los pacientes fueron operados a través de una esternotomía media, con uso de circulación extracorpórea e hipotermia moderada. Se emplearon dos técnicas de anastomosis cavopulmonar total, de acuerdo a características anatómicas de cada paciente. La técnica I corresponde a la construcción de un túnel lateral intracardíaco construido con un parche de politetrafluoretileno (PTFE), suturado en la cara lateral externa de la aurícula derecha, de modo de construir un túnel intracardíaco que dirige la sangre desde la vena cava inferior hacia la arteria pulmonar derecha, complementado con una anastomosis de Glenn bidireccional (Figura 1). En estos pacientes se utilizó rutinariamente clampeo aórtico y cardioplejia cristaloide con sangre. La técnica II corresponde a la interposición de un tubo de PTFE entre la vena cava inferior transectada y la arteria pulmonar ipsilateral a la vena cava inferior, también complementado con una anastomosis de Glenn bidireccional. Esto se conoce como Fontan extracardíaco (Figura 2). En ellos se empleó opcionalmente clampeo aórtico y cardioplejia de acuerdo a preferencias del cirujano. En ambas técnicas se asoció prácticamente de rutina una fenestración de entre 4 y 5 mm, que en el caso de la técnica I se construyó haciendo una incisión circular en sacabocado en el parche de PTFE, de modo de comunicar el túnel lateral intracardíaco con la aurícula que recibe el retorno de las venas pulmonares; en el caso de la técnica II la fenestración se construyó realizando una incisión similar en sacabocado en la cara lateral interna del tubo de PTFE y otra incisión similar en la cara lateral externa de la aurícula derecha, procediendo a anastomosar ambos orificios en forma látero-lateral.

Figura 1. Técnica I. Construcción de túnel lateral intracardíaco con parche de PTFE, suturado en la cara lateral de la aurícula derecha, dirigiendo la sangre desde la vena cava inferior hacia la arteria pulmonar derecha, complementado con una anastomosis de Glenn bidireccional.
Ao: Aorta. AP: Arteria pulmonar. F: Fenestración. GBD: Anastomosis de Glenn bidireccional. TL: Túnel lateral de PTFE. VCI: Vena cava inferior. VCS: Vena cava superior.

Figura 2. Técnica II. Fontan extracardíaco: Interposición de un tubo de PTFE entre la vena cava inferior y la arteria pulmonar derecha, complementado con una anastomosis de Glenn bidireccional.
Ao: Aorta. AP: Arteria pulmonar. CE: Conducto extracardíaco. GBD: Anastomosis de Glenn bidireccional. VCI: Vena cava inferior. VCS: Vena cava superior.

Seguimiento. Todos los pacientes que sobrevivieron a la cirugía de Fontan fueron contactados y evaluados con examen físico, oximetría de pulso, electrocardiograma y/o Holter y ecocardiograma. Se obtuvo también información respecto a procedimientos realizados después de la cirugía, uso de medicamentos y capacidad funcional (Clasificación según guías New York Heart Association), interrogando a los padres y cardiólogos tratantes de cada paciente.

Se excluyó del seguimiento a un paciente con fracaso de su operación de Fontan y que debió ser reconvertido a Glenn bidireccional.

Estadística. Las variables analizadas respecto a mortalidad en cirugía de Fontan se describen en la Tabla 1. Respecto al seguimiento, nos interesó correlacionar capacidad funcional en relación a: edad al momento de la cirugía, tipo de ventrículo único y técnica quirúrgica (técnica I versus técnica II). Los resultados fueron expresados en medianas con sus respectivos rangos. Se realizó análisis univariado utilizando las pruebas no paramétricas de Wilcoxon y Fisher para las variables continuas y nominales, respectivamente. Se consideró significativo un valor p <0,05. La sobrevida actuarial se estimó usando el método de Kaplan-Meier. El análisis estadístico se realizó con el programa S-Plus.

RESULTADOS

Características de los pacientes. Se incluyeron en el estudio 23 pacientes consecutivos; 13 fueron hombres (67%), con una mediana de 40 meses de edad (16-223) y 13 kg de peso (8-55). Para facilitar la clasificación de los diagnósticos, éstos se agruparon en: ventrículo único derecho (n=10), ventrículo único izquierdo (n=10) y ventrículo único funcional (n=3). El porcentaje de pacientes con atresia tricuspídea fue 26%. Hubo 6 pacientes con síndrome de heterotaxia (26%).

En todos los pacientes se había realizado al menos una cirugía previa, sumando un total de 45 cirugías paliativas antes de la operación de Fontan, existiendo 5 pacientes con cirugía previa en otro hospital. Éstas consistieron en: shunt de Blalock-Taussig (n=19), banding de arteria pulmonar (n=3), anastomosis de Glenn bidireccional (n=17), plastia de arterias pulmonares (n=2), reparación de drenaje venoso anómalo pulmonar total (n=1), resección de cono subaórtico (n=1), ampliación de llegada de venas pulmonares a aurícula izquierda (n=1), instalación de marcapasos ventricular (n=1).

Los datos relevantes del estudio hemodinámico previo al Fontan se resumen en la Tabla 2. Un paciente tuvo gradiente transpulmonar >10 mmHg, cinco pacientes tuvieron resistencia vascular pulmonar indexada >2 U Wood x m2 y cuatro pacientes tuvieron índice de Nakata <200 mm2 x m2.

Todos los pacientes estaban en ritmo sinusal excepto uno que era portador de marcapasos ventricular.

Procedimiento quirúrgico. La operación de Fontan se realizó empleando túnel lateral intracardíaco (técnica I) en 15 pacientes, utilizando fenestración en todos ellos. En los restantes 8 pacientes se utilizó conducto extracardíaco (técnica II), fenestrándose 7 de ellos. En 10 pacientes se realizaron procedimientos quirúrgicos asociados al Fontan: plastia de arterias pulmonares (n=7), plastia de válvula auriculoventricular (n=1), resección de cono subaórtico (n=2), anastomosis de Damus-Kaye-Stansel (n=1) y cambio de electrodo de marcapasos (n=1).

El tiempo de circulación extracorpórea fue de 114 min (20-388) y el de pinzado aórtico fue de 40 min (15-112).

La gradiente transpulmonar medida en pabellón inmediatamente después de separar al paciente de circulación extracorpórea fue de 7 mmHg (4-10).

Resultados perioperatorios. La mortalidad operatoria fue 13% (n=3). Un paciente falleció a las 6 h de operado debido a una trombosis masiva de una de las arterias pulmonares; otro falleció al 5º día postoperatorio por disfunción ventricular; y el tercero, falleció al 26º día postoperatorio debido a una falla orgánica múltiple secundaria a endocarditis bacteriana por hongos.

Un paciente no toleró la fisiología de Fontan y fue reconvertido exitosamente a Glenn bidireccional.

Las principales características clínicas del postoperatorio se muestran en la Tabla 3.

Nueve pacientes cursaron con inestabilidad hemodinámica, definida como hipotensión, mala perfusión y/o disminución del débito urinario, requiriendo asociar drogas vasoactivas en altas dosis para su manejo. Cinco de estos pacientes necesitaron terapia de reemplazo renal.

Dos pacientes necesitaron ser reoperados por sangrado.

Nueve pacientes presentaron trastornos transitorios del ritmo cardíaco (taquicardia supraventricular, n=6; bradicardia, n=3).

De todas las variables analizadas en relación a mortalidad perioperatoria sólo el antecedente de hiperflujo pulmonar fue significativo (p=0,03) como se muestra en la Figura 3. Se observó cierta tendencia a mayor mortalidad en aquellos pacientes que cursaron con inestabilidad hemodinámica, que necesitaron terapia de reemplazo renal o que tuvieron cirugías previas en otro centro, sin encontrar significancia.

Figura 3. Mortalidad perioperatoria versus flujo pulmonar.

Seguimiento. Los 19 pacientes que sobrevivieron a la operación de Fontan tuvieron una mediana de seguimiento de 26 meses (1-63).

Un paciente falleció a los 14 meses de operado después de una reconversión a Glenn bidireccional tardía, de modo que la sobrevida actuarial a 5 años para los sobrevivientes fue 93% (Figura 4). Considerando aquéllos que fallecieron en el periodo perioperatorio, la sobrevida actuarial fue de 83%.

Figura 4. Sobrevida actuarial (Kaplan-Meier)

Al momento de la evaluación, la saturación por oximetría de pulso fue 90% (70-97).

Todos los pacientes han sido evaluados con electrocardiograma y/o Holter, existiendo uno de ellos que necesitó colocación de marcapasos por desarrollo de enfermedad del nodo sinusal.

Respecto del estado de la fenestración, en 1 paciente se produjo cierre espontáneo y en 4 pacientes éste ha sido efectuado en forma percutánea mediante un dispositivo AmplatzerÒ.

La mayoría de los pacientes (n=15) se encuentra en capacidad funcional I. Un paciente se encuentra en capacidad funcional II secundario a hemiparesia braquiocrural debido a un accidente vascular antes de su Fontan. Dos pacientes se encuentran en capacidad funcional III: uno corresponde a un paciente con parálisis diafragmática bilateral que requiere apoyo domiciliario con oxigenoterapia, y el otro corresponde a un paciente con múltiples fístulas arteriovenosas pulmonares que le condicionan una inadecuada oxigenación. No encontramos correlación entre edad, tipo de ventrículo único o técnica quirúrgica (técnica I versus técnica II) respecto a capacidad funcional (Figura 5).

Figura 5. Capacidad funcional (Clasificación New York Heart Association).

Respecto al uso de medicamentos, los 18 pacientes sobrevivientes se encuentran recibiendo aspirina en dosis antiagregante plaquetaria. Seis pacientes reciben además vasodilatadores, cuatro reciben diuréticos y cuatro reciben digital.

Ningún paciente ha presentado accidentes tromboembólicos ni enteropatía perdedora de proteínas.

DISCUSIÓN

La evolución a mediano y largo plazo de los pacientes operados con la técnica original descrita por Fontan en los años 70 demostró problemas relacionados con la incorporación de la totalidad de la aurícula sistémica en el circuito, caracterizados principalmente por arritmias supraventriculares y formación de trombos intracavitarios5,10,11. Esto se explica por la dilatación auricular y la ineficiente circulación a través de esta aurícula progresivamente más grande. Con el nuevo diseño de anastomosis cavopulmonar total estos problemas han sido controlados, si bien no anulados8,12-14. En la actualidad, esta es la técnica utilizada rutinariamente, existiendo algunas variantes respecto a la forma de construir la anastomosis cavopulmonar total2,3,15. El túnel lateral intracardíaco (técnica I) y el conducto extracardíaco (técnica II) son las de mayor uso en el mundo y precisamente corresponden a las dos modalidades que nosotros hemos empleado. Existen ventajas y desventajas en ambas técnicas lo que demuestra que ninguna es perfecta16. Nosotros hemos privilegiado el túnel lateral intracardíaco, reservando el conducto extracardíaco para aquellos pacientes con anomalías en el retorno venoso sistémico y/o pulmonar, lo que generalmente se ve en pacientes con síndrome de heterotaxia. Con respecto al uso o no uso de fenestración, esto también ha sido motivo de amplio debate, existiendo grupos que utilizan la fenestración en forma rutinaria y otros que la usan en forma selectiva17-19. Nosotros la empleamos en forma prácticamente rutinaria, con excepción de un caso en la presente serie. Considerando que la resistencia vascular pulmonar es un fenómeno dinámico y por lo tanto no siempre fácil predecir su comportamiento durante el período postoperatorio, parece más seguro para el paciente contar con una fenestración que le permita mantener un débito cardíaco adecuado en períodos de resistencia vascular pulmonar alta; además permite disminuir la incidencia de derrames pleurales prolongados, con la consiguiente disminución del tiempo de estadía intrahospitalaria17. Cuando se utiliza la técnica de conducto extracardíaco, la construcción de la fenestración puede ser algo más compleja y por ello puede no funcionar adecuadamente. Por esta razón, en la presente serie un paciente con la técnica II no tuvo fenestración, considerando que sus valores hemodinámicos preoperatorios eran óptimos.

En la evaluación previa al Fontan nos ha interesado específicamente caracterizar adecuadamente la anatomía de las arterias pulmonares, la situación hemodinámica de la vasculatura pulmonar, la función de las válvulas cardíacas y la función ventricular, que constituyen factores de riesgo para esta operación6,11,20,21. Algunos pacientes pueden no tener parámetros ideales, lo que en la actualidad, gracias al uso de fenestración, óxido nítrico y de un mejor manejo postoperatorio, no necesariamente contraindica la operación de Fontan. Así mismo, si los pacientes han sido adecuadamente etapificados, con alta probabilidad van a poder ser sometidos exitosamente a una operación de Fontan22.

Como factor de riesgo para mortalidad operatoria, encontramos el antecedente de hiperflujo pulmonar durante el período neonatal. A la luz de nuestros datos, no es posible precisar si el hiperflujo per se implica un peor pronóstico, o ello se debe a un inadecuado control del hiperflujo pulmonar durante el período neonatal, existiendo aún controversia de cuál es la forma más adecuada de tratar esta situación. Las opciones por nosotros usadas han sido la creación de un shunt sistémico pulmonar asociado a sección de la arteria pulmonar principal, versus la utilización de un cerclaje o banding de arteria pulmonar. La segunda opción es atractiva por su mayor simplicidad, sin embargo la precisión en la ajustabilidad del banding puede a veces ser difícil y ello derivar en un inadecuado control del flujo pulmonar. Además el banding puede contribuir al desarrollo de hipertrofia ventricular y agravar una estenosis subaórtica23,24.

No hubo asociación entre mortalidad perioperatoria y tipo de ventrículo único, como ha sido descrito por otros grupos, quienes reportan mayor mortalidad en los pacientes con un ventrículo único derecho8,25. Por otro lado, en nuestra serie la mayoría de los pacientes corresponde a formas más complejas de ventrículo único, existiendo sólo 26% de pacientes con atresia tricuspídea, que es la forma más simple de corazón univentricular7,26-28. Pensamos que esto le confiere un mayor grado de complejidad a la presente serie.

Nuestros resultados en cuanto a mortalidad operatoria y sobrevida a mediano plazo son comparables a los comunicados por otros grupos. En éstos, la mortalidad ha fluctuado entre 0 y 27% con un promedio de 10,5% y la sobrevida a 5 años ha variado entre 81% y 93%, con un promedio de 87,5%5,8,29-38.

En relación a nuestro protocolo de cirugía en etapas, 73,9% de los pacientes tuvo una operación de Glenn bidireccional alrededor de los 6 meses de edad como operación preparatoria para el Fontan. Las ventajas de esta estrategia han sido previamente descritas39,40 y nosotros actualmente reservamos la opción de ir al Fontan sin una operación de Glenn previa, sólo en aquellos pacientes portadores de atresia tricuspídea, con óptima anatomía pulmonar y hemodinamia.

Respecto al uso de anticoagulación, hemos optado por mantener a nuestros pacientes con anticoagulación oral por alrededor de 6 meses con el objetivo principal de evitar la trombosis en el sitio de la fenestración; después de este lapso los pacientes quedan con aspirina en dosis antiagregante plaquetaria. Las causas y soluciones para los trastornos de coagulación en estos pacientes aún no han sido precisadas, y el cambio de diseño quirúrgico no ha eliminado los fenómenos de trombosis12-14.

Alrededor del año post-Fontan se evalúa la necesidad de cierre de la fenestración. Se realiza una "prueba de oclusión" en aquellos en que la fenestración aún está abierta: si la saturación arterial de oxígeno mejora más de 5%, la presión del sistema cavopulmonar se mantiene bajo 20 mmHg y no se compromete el débito cardíaco, entonces se procede al cierre percutáneo mediante un dispositivo de AmplatzerÒ41.

Es alentador ver que la mayoría de los pacientes se encuentra en capacidad funcional I, si bien cabe mencionar la subjetividad que existe en la evaluación de la capacidad funcional en estos niños, que esencialmente corresponde a lo que sus padres refieren. Debido a su corta edad, no es posible aún someterlos a una prueba de esfuerzo que permita objetivar de mejor manera cuál es realmente su capacidad física. Así mismo, no hicimos mediciones de parámetros bioquímicos, como albuminemia, enzimas hepáticas y pérdidas de alfa 1 antitripsina, de manera de precisar la real condición de estos pacientes. Sin duda que es fundamental un seguimiento más prolongado para objetivar razonablemente la capacidad física y la calidad de vida de este complejo grupo de pacientes42.

En suma, a 5 años de iniciado nuestro protocolo de manejo quirúrgico de pacientes con corazón univentricular, hemos querido evaluar los resultados inmediatos y a mediano plazo de aquellos que han completado su operación de Fontan con técnica de anastomosis cavopulmonar total. Estimamos que, aun siendo una serie pequeña, estos resultados son comparables con lo reportado por grupos de mayor experiencia, reconociendo el antecedente de hiperflujo pulmonar como una señal de alerta.

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Correspondencia a: Dr. Pedro Becker R. Marcoleta 367,
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