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Revista médica de Chile

versión impresa ISSN 0034-9887

Rev. méd. Chile v.136 n.1 Santiago ene. 2008

http://dx.doi.org/10.4067/S0034-98872008000100010 

 

Rev Méd Chile 2008; 136: 83-87

CASOS CLÍNICOS

Tiroides lingual como causa de disfagia. Caso clínico

Disphagia caused by a lingual thyroid. Report of one case

Ana Rocha-Ruiz1, Constanza Beltrán2, Paul R Harris13, Pilar Orellana3b, Cristian García1,3, Alejandro Martínez-Aguayo10.

1Departamento de Pediatría.2Departamento de Otorrinolaringología.3Departamento de Radiología, Sección Medicina Nuclear. Escuela de Medicina, Pontificia Universidad Católica de Chile. Santiago de Chile.

aSección Gastroenterología "Sección Medicina Nuclear cSección Endocrinología Pediátrica


We report all year-old boy who presented with difficulty in swallowing without symptoms of hypothyroidism. The physical examination revealed a mass at the base of the tongue. The thyroid hormone profile showed a primary hypothyroidism (a serum TSH of 10.8 IU/mL with normal-low thyroxin of 6.0 fig/dL and low triiodothyronine of 57.8 ng/ dL). Antithyroid antibodies were negative. The fiberoptic endoscopy showed a reddish mass, without evidence of haemorrhage or ulceration, confirmed as a well circumscribed, hypodense mass in the base of the tongue by computed tomography of the oropharynx and neck. Tc-99-pertechnetate scanning showed an abnormal area of uptake at the base of the tongue and no uptake in the normal thyroid location, concordant with an ectopic lingual thyroid gland. Levothyroxine in a suppressive dose was started that resulted in a reduction of the size of the mass and disappearance of dysphagia (RevMéd Chile 2008; 136: 83-7).

(Key words: Deglution disorders; Hypothyroidism; Lingual thyroid)


 

La tiroides lingual es una anormalidad en el desarrollo de la glándula tiroides por alteración en la migración, desde la base de la lengua hasta su localización pretraqueal entre la tercera y séptima semana de gestación1.

La prevalencia de tiroides lingual varía entre 1:3-000 y 1:100.000, es más frecuente en mujeres que en hombres, con una relación de 1:4 a 1:7, respectivamente2. Los individuos afectados en 70% de los casos no tienen otro tejido tiroideo3 y las manifestaciones clínicas dependen de la edad del paciente, tamaño de la masa y de la función tiroidea.

Caso clínico

Paciente de sexo masculino, de 11 años de edad. Después de un mes de haber presentado varicela, inició dificultad para deglutir en forma progresiva, sin evidencia de síntomas de hipo o hipertiroidismo. Su velocidad de crecimiento pondoestatural durante el último año fue normal (5 cm/año) y su edad ósea fue de 12 años.

Antecedentes previos. Recién nacido pretérmino de 33 semanas; durante el periodo neonatal cursó con distress respiratorio; requirió ventilación mecánica por cuatro días. Sin antecedentes mórbidos relevantes. Actualmente cursa sexto básico con buen rendimiento escolar.

Historia familiar Hijo de padres sanos, con antecedente de tiroiditis de Hashimoto en el abuelo y tía materna. Su talla familiar es de l69±5 cm (percentil 13,7).

Examen físico. Talla: 146,4 cm (percentil 54), índice de Masa Corporal: 18,2 kg/m2 (percentil 62,5); sin desarrollo puberal (vello púbico Tanner I, testículos de 3 ce, simétricos). En la faringe, se visualiza una masa rojiza de aproximadamente 2x2 cm en la base de la lengua, con vasos venosos en su superficie, sin evidencia de hemorragia o ulceración (Figura 1). Sin estridor u odinofagia. En el examen de cuello no se palpó tiroides en la posición pre traqueal.

Laboratorio. Las pruebas de función tiroidea revelaron TSH elevada 10,79 UI/mL (rango normal =0,7-5,7 UI/mL), con tiroxina normal, pero en su cuartil más bajo, 6,0 Lig/dl (rango normal TT =5,5-11,7 Hg/dl) y triyodotironina baja 57,8 ng/dL (rango normal =84,4-214,3 ng/dL) y anticuerpos antiperoxidasa y antiroglobulina ausentes.

Estudio de imágenes. La nasofibrolaringoscopia óptica evidenció una masa rojiza, tensa, redondeada, con vasos sanguíneos en la superficie. La tomografía computarizada (TC) de cuello confirmó una masa bien circunscrita en la base de la lengua, de 2,0 x 1,9 x 1,8 cm, hiperdensa en los cortes sin medio de contraste endovenoso, sin nodulos en su interior. El estudio con cinügrafía con Tc-99 mostró captación en la base de la lengua, sin evidencias de tiroides en su localización normal, concordante con una ectopia lingual de la glándula tiroides (Figura 3 A-B).

Seguimiento. Después que el diagnóstico fue realizado, el paciente inició L-Tiroxina en dosis de 75 \ig/día. Al mes de tratamiento la TSH estaba suprimida (0,11 UI/mL) con tiroxina libre normal alta 1,93 ng/dL (0,8-2,0). El examen físico reveló una disminución gradual en el tamaño de la tiroides lingual y desaparición de la disfagia.


Discusión

Durante la vida embrionaria el tiroides en desarrollo migra desde el suelo de la faringe a su localización definitiva delante de la tráquea. Ocasionalmente el primordio tiroideo falla en descender a lo largo de su recorrido normal desarrollándose en una posición ectópica; entonces, puede ser encontrado en cualquier sitio desde la base de la lengua (Foramen Caecum) hasta el mediastino; reportándose localizaciones sublinguales, traqueales, cardiacas y subdiafragmáticas, siendo en el dorso de la lengua la localización ectópica más frecuente4.


 

La ectopia tiroidea es la causa más frecuente de disgenesia tiroidea (48%-6l%) seguida de la atiriosis (15%-33%) • La mayoría de las digenesias tiroideas están relacionadas con alteración en la formación de la glándula durante la embriogéne-sis y sólo en algunos casos se han reportado mutaciones en genes que codifican para factores de transcripción que participan en el desarrollo tiroideo (Titfl/Nkx2-1, PAX8, FOXE1 y TSHr)4. Los mecanismos moleculares involucrados en la migración del primordio tiroideo no están del todo claros. Modelos experimentales en ratones han demostrado que el gen Foxel es requerido para la migración tiroidea ya que ratones homocigotos para esta mutación muestran una tiroides sublingual. En humanos, más de 50% de los casos de disgenesia tiroidea están relacionados con tiroides ectópico; sin embargo, hasta la fecha ninguna mutación en genes conocidos se ha asociado con tiroides ectópica4. Si bien la patogénesis del tiroides lingual no es clara, se cree que podría estar relacionada con autoanticuerpos bloqueantes de origen materno contra la glándula tiroidea"-1*.

La prevalencia de tiroides lingual es variable y se presenta entre la adolescencia y la tercera década de la vida^, los síntomas pueden ocurrir en cualquier momento desde la infancia hasta la adultez1", debido usualmente a una hipertrofia de la glándula tiroides en respuesta a la elevación en los niveles de TSH". Esta anomalía puede manifestarse en la infancia como hipotiroidismo y en raros casos como hipertiroidismo7; otros síntomas clínicos están en relación con la obstrucción orofaríngea como disfagia8, tos crónica9, disfonía, obstrucción de la vía aérea superior10,11. En forma extremadamente rara se ha reportado maligniza-ción del tiroides lingual12.

En el examen físico del cuello, un tiroides lingual en la orofaringe suele evidenciarse como una masa de diámetro variable de color rojo o rosado de aspecto vascularizado y superficie lobulada. La evaluación endoscópica de la vía aérea superior puede ser realizada para determinar el tamaño de la glándula y compromiso de la vía aérea.


Disfagia es definida como una dificultad para deglutir y se refiere específicamente a la dificultad en el paso de sólidos o líquidos de la boca al estómago. La historia y el examen físico son los pasos iniciales en el enfrentamiento de un paciente con disfagia. La dificultad para tragar que progresa en el tiempo, de sólidos a líquidos, sugiere la presencia de una lesión obstructiva progresiva como podría haber correspondido a este paciente17. Dentro del diagnóstico diferencial se incluyen lesiones locales estructurales como el divertículo de Zenker, acalasia cricofaríngea, tejido esofágico proximal, así como compresión extrínseca (crecimiento de la glándula tiroidea, hemangiomas, adenoides, amígdala lingual, lipomas y carcinomas) y radiación. Además otras patologías deben ser consideradas como: lesiones del sistema nervioso central y periférico (accidente cerebrovascular, traumatismo craneoencefálico, corea, tumores, disautonomía familiar), enfermedades neuromusculares o musculares (enfermedad muscular inflamatoria, distrofias musculares, miastenia gravis), agentes farmacológicos (antihistamínicos, anticolinérgicos, fenotiazidas) y desórdenes metabólicos (síndrome de Cushing, enfermedad de Wilson)18.

Tradicionalmente, los estudios con bario eran la única herramienta diagnóstica disponible para la evaluación de niños con disfagia. Durante la última década, varias modalidades diagnósticas han sido introducidas, tales como endoscopia transnasal bajo sedación, manometría, ultrasonografía y cintigrafía1415.

Cuando se sospecha una lesión tiroidea, debe ser considerada dentro del estudio una evaluación de la función tiroidea (TSH, T4 L y T,). Dentro del estudio de imágenes, la ultrasonografía es diagnóstica en la mayoría de los pacientes, pero su rendimiento es operador-dependiente. Muestra ausencia de tejido tiroideo normal en la ubicación anatómica habitual y un nodulo de estructura similar al parénquima tiroideo en la base de la lengua, generalmente hipervascularizado en estudio Doppler-color. Además revela la ecogenicidad de la glándula y la presencia de quistes o nodulos en su interior8.

La TC presenta muy alta sensibilidad y especificidad en la detección de tejido tiroideo, el que es espontáneamente hiperdenso, por su alto contenido de yodo (Figura 2). La resonancia magnética puede ser de utilidad, pero no reemplaza a la TC. El cintigrama Tc-99, evidencia ausencia de captación tiroidea pretraqueal normal, con zona de captación en la base de la lengua (Figura 3)14,15.

El tratamiento debe individualizarse11. Durante la infancia, el objetivo terapéutico es restaurar la función tiroidea, permitiendo un adecuado crecimiento y desarrollo. Si el tiroides lingual es de tamaño moderado, se sugiere un tratamiento que suprima TSH utilizando L-tiroxina, con el objeto de disminuir su volumen; manteniendo siempre una vigilancia periódica de función tiroidea14. Terapias quirúrgicas como extirpación, autotras-plante así como el uso de yodo-131 han sido sugeridas en pacientes seleccionados, cuando permanecen sintomáticos a pesar de la terapia supresiva con L-tiroxina, compromiso severo de la vía aérea, disfonía persistente, ulceración o hemorragia6,19.

En resumen, presentamos un niño que consulta con disfagia secundaria a una masa tiroidea lingual, asociada con hipo tiro idismo. Se usó levo tiroxina en dosis de supresión con el objetivo de reducir el tamaño tiroideo lingual. Este caso muestra la importancia de considerar la presencia de tiroides lingual dentro del diagnóstico diferencial de masa en base de la lengua como causa de disfagia.

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Recibido el 1 de marzo, 2007. Aceptado el 9 de mayo, 2007.

Correspondencia a: Dr. Alejandro Martínez A. Lira 85, 5e piso. Departamento de Pediatría, Pontificia Universidad Católica de Chile. Santiago de Chile. Fono-Fax: 56-2-6384307. E-mail: alemarti@med.puc.el

 

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