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Revista chilena de pediatría

versión impresa ISSN 0370-4106

Rev. chil. pediatr. v.77 n.3 Santiago jun. 2006

http://dx.doi.org/10.4067/S0370-41062006000300007 

Rev Chil Pediatr 77 (3); 274-281, 2006

SERIES CLÍNICAS/CLINICAL SERIES

 

Estenosis traqueal congénita, Serie clínica

Congenital tracheal stenosis

 

Carolina Donoso C.1, Patricio Varela B.2, Nelson Gómez G.3, Cecilia Borel A.4, Oscar Herrera G.5

1. Médico en capacitación. Servicio Cirugía, Hospital Luis Calvo Mackenna. Departamento de Pediatría y Cirugía Infantil, Universidad de Chile.
2
. Médico Cirujano. Cirujano Infantil. Servicio de Cirugía, Hospital Luis Calvo Mackenna. Unidad de Vía aérea. Profesor Asistente, Departamento de Pediatría y Cirugía Infantil, Universidad de Chile.
3
. Médico Residente Cirugía Pediátrica. Servicio Cirugía, Hospital Luis Calvo Mackenna. Departamento de Pediatría y Cirugía Infantil, Universidad de Chile.
4
. Médico Otorrinolaringólogo. Servicio de Otorrinolaringología, Hospital Luis Calvo Mackenna. Unidad de Vía aérea.
5. Médico Pediatra-Broncopulmonar. Jefe Unidad Broncopulmonar y Vía Aérea. Hospital Luis Calvo Mackenna.

Correspondencia a :


Resumen

Introducción: La estenosis traqueal congénita (ETC) es una entidad clínica infrecuente, que se caracteriza por la presencia de anillos traqueales circulares completos, que determinan estrechez fija del lumen traqueal ocasionando dificultad respiratoria de grado variable. Objetivos: Comunicar 10 pacientes portadores de ETC, sus aspectos clinicos, morfológicos y alternativas en el tratamiento. Pacientes y Método: Se analizó retrospectivamente las formas de manifestación, exámenes diagnósticos y evolución de diez pacientes portadores de ETC diagnosticados entre los años 1998 y 2006. Resultados: Seis pacientes con síntomas respiratorios graves requirieron cirugía correctora de la traquea, uno falleció luego de un año, en el postoperatorio de una intervención cardiovascular. Cuatro pacientes con sintomatología respiratoria menor no requirieron corrección quirúrgica, uno falleció en el postoperatorio de una cirugía cardiaca. Conclusión: La ETC es una malformación potencialmente grave que requiere tratamiento quirúrgico en los pacientes sintomáticos con obstrucción severa de vía aérea. Los pacientes con síntomas leves pueden permanecer en control y no ser sometidos a cirugía correctora.

(Palabras clave: estenosis traqueal, estenosis traqueal congénita, anillos traqueales, estenosis vía aérea, cirugía de vía aérea.)


Background: Congenital tracheal stenosis (CTS) constitutes an uncommon disease, characterized by the presence of complete tracheal rings that determine a fixed narrow tracheal lumen with different levels of respiratory distress. Objective: To expose 10 patients with CTS in relation to their morphological-clinical aspects and treatment alternatives. Method: Retrospective analysis of these patients diagnosed with CTS between 1998 and 2006, in terms of clinical evolution and diagnostic exams. Results: 6 patients with severe respiratory symptoms needed corrective tracheal surgery; one of them died one year later during cardiac surgery. 4 patients with mild respiratory symptoms did not require tracheal surgery; one of them died during cardiac surgery. Conclusion: CTS is a serious malformation that requires surgical treatment in those patients with severe airway obstruction. Patients with mild symptoms are observed closely without the need for surgery.

(Key words: tracheal stenosis, congenital tracheal stenosis, tracheal rings, airway stenosis, tracheal surgery).


INTRODUCCIÓN

La tráquea es un tubo flexible, constituida de tejido cartilaginoso, fibroso y muscular liso. Se compone de 17 a 20 anillos traqueales cartilaginosos incompletos, lo cual significa que en la porción posterior estos anillos carecen de cartílago, siendo éste reemplazado por un componente membranoso de fibras musculares lisas. La longitud traqueal varía con la edad, desde 5,7 centímetros en el período recién nacido hasta aproximadamente 8 centímetros a los 2 años de vida. El diámetro interno del lumen es en promedio al nacer de 6 mm.

La estenosis traqueal congénita (ETC) constituye una infrecuente malformación de vía aérea y se caracteriza por la presencia de un número variable de anillos traqueales circulares completos en el área de la estenosis que determinan una estrechez fija del lumen traqueal1-4 (figura 1). Es una enfermedad grave y de causa desconocida1 Algunos pacientes fallecen al nacer a consecuencia de una obstrucción completa del lumen el cual sólo alcanza escasos milímetros de diámetro, incluso a veces una obstrucción total.


Figura 1. Anillos traqueales completos. Corte transversal. Obsérvese que el cartílago traqueal forma un anillo completo y carece de un componente membranoso posterior.

Se han ideado múltiples técnicas quirúrgicas para la corrección de esta compleja anormalidad. De las que se han notificado en la literatura, las más difundidas consideran la resección y anastomosis para las formas cortas, cuando la longitud de la estenosis es menor al 50%.

El objetivo de este trabajo es notificar una serie clínica de pacientes portadores de estenosis traqueal congénita, describir las características clínicas de presentación a las diferentes edades, los aspectos morfológicos y los estudios imagenológicos complementarios necesarios para el diagnóstico. También describir las alternativas quirúrgicas terapéuticas en los pacientes que se presentan con síntomas respiratorios graves.

PACIENTES Y MÉTODO

Se realizó una revisión, en base a 10 fichas clínicas, pertenecientes a pacientes del hospital de niños Dr. Luis Calvo Mackenna, desde el año 1998 al 2006. Se consignaron los siguientes datos: 1) Sexo; 2) Edad de diagnóstico; 3) Malformaciones asociadas; 4) Estudio realizado; 5) Morfología de la lesión; 6) Tratamiento; 7) Técnica Quirúrgica, y 8) Evolución.

Los estudios de diagnóstico fueron: endoscopía de vía aérea, la cual fue realizada en todos los pacientes por fibrobroncoscopía (FBC) con fibrobroncoscopio flexible marca Olympus, 3C30, 3,6 milímetros de diámetro con canal de trabajo de 1,2 mm y de 2,2 milímetros de diametro sin canal de trabajo. También se complementó con óptica rígida, de 4 y 2,7 mm 0 grados. Los estudios con tomografía axial computarizada (TAC) de tórax y resonancia nuclear magnética (RNM) fueron estudios complementarios, ayudaron a definir el largo de la lesión y estimación del lumen traqueal, además de pesquisar malformaciones vasculares asociadas.

En los casos tratados quirúrgicamente, se utilizaron alguna de las siguientes técnicas de reconstrucción traqueal: ampliación del lúmen con injerto de pericárdio, resección más anastomosis termino-terminal y traqueoplastia de deslizamiento.
La ampliación con injerto de pericárdio consiste en abrir, longitudinalmente, la pared anterior de la tráquea a lo largo de toda la estenosis de manera de ampliar su lúmen. Luego se cierra la pared anterior traqueal insertando un trozo de pericardio obtenido del mismo paciente en el acto operatorio.

La resección más anastomosis termino- terminal consiste en extirpar el segmento estrecho y luego anastomosar los segmentos traqueales de lumen normal. El máximo de tráquea posible de resecar con esta técnica es hasta el 50% de la longitud traqueal, por lo que en general está reservada para las estenosis de segmento cortas.

La traqueoplastia de deslizamiento esta reservada para las estenosis largas que superan el 50%, es una técnica novedosa que no utiliza injertos y que permite ampliar al doble el diámetro del lumen estenótico, (figura 2).

Figura 2. Traqueoplastía de deslizamiento (TD) “Slide tracheoplasty”

Se presenta un resumen de cada paciente en la tabla 1.

Tabla 1: Características de los pacientes

Caso 1
Sexo masculino, 8 meses de edad, Síndrome de Down, cardiopatía congénita tipo comunicación interventricular(CIV), síndrome bronquial obstructivo desde recién nacido y luego estridor persistente. La FBC demostró la presencia de ETC con una extensión aproximada del 70% de la longitud traqueal. El lumen estimado, con RNM y TAC fue de 3 milímetros en la zona más estenótica. El paciente fue sometido a cirugía cardiovascular. En su evolución postoperatoria falleció por obstrucción severa de vía aérea. El estudio anatomopatológico confirmó diagnóstico de ETC con presencia de anillos traqueales circulares y obstrucción total del lumen traqueal con hemorragia.

Caso 2
Sexo masculino, 1 mes de edad, cardiopatía congénita, sepsis por bronconeumonía grave y cuadro bronquial obstructivo que requirió ventilación mecánica a los 15 días de vida. Durante la intubación se observó dificultad en el avance del tubo endotraqueal por lo que se realizó FBC que confirmó presencia de estenosis de la tráquea distal. La RNM confirmó la lesión y estimó que el largo de la lesión tenía una una longitud de 2,5 centímetros con un lúmen en el punto más estrecho que no superaba los 1,5 milímetros de diámetro (
figura 3). Considerando la sintomatología y obstrucción progresiva de vía aérea se sometió a cirugía de urgencia, en “bypass” cardiopulmonar ampliando el lumen traqueal con injerto autólogo de pericardio. Evolución postoperatoria grave. Ante imposibilidad de extubación postquirúrgica se evalúó la vía aérea con FBC, comprobando una traqueomalacia severa en zona de injerto, se resolvió mediante la inserción de stent vascular tipo “palmaz” “stent” y se logró extubación exitosa. Este paciente tiene un seguimiento actual de 6 años, se encuentra en buenas condiciones.


Figura 3. RNM se observa estenosis traqueal en el segmento intratorácico.

Caso 3
Sexo masculino, 4 años 10 meses, Síndrome de Down, bronconeumonias a repetición, atelectasia lóbulo inferior izquierdo. FBC demostró ETC con una extensión aproximada del 70% de la longitud traqueal. TAC y RNM concuerdan con el diagnóstico. El lúmen tenía 2,2 milímetros en la zona más estrecha. La radiografía de tórax (
figura 4) permitió también visualizar la estrechez y morfología característica en “embudo”. Se realizó corrección quirúrgica de su malformación traqueal con técnica de traqueoplastía de deslizamiento, “Slide tracheoplasty,” procedimiento realizado en bypass cardiopulmonar. Extubación a las 48 horas post operatorio, alta a los 7 días. Control durante el primer año, en buen estado general.



Figura 4. Radiografía de tórax AP. Obsérvese la estrechez traqueal con morfología en reloj de arena. Flecha indica punto de mayor estrechez. Caso 2.

Caso 4
Sexo masculino, 1 año 4 meses de edad, asfixia y sepsis neonatal recuperada, cardiopatía congénita, comunicación interventricular múltiple, dextrocardia, episodios de obstrucción respiratoria severa asociada a cianosis. FBC y TAC demostraron una estenosis traqueal distal de 1 cm de largo con lumen de 3 milímetros en la zona más estrecha. Se realizó resección de estenosis con anastomosis termino-terminal, en “bypass” cardiopulmonar y corrección de su cardiopatía. Este paciente falleció un año más tarde posterior a neumopatía aguda y descompensación cardiovascular luego de un cateterismo cardíaco.

Caso 5
Sexo masculino, 2 años de edad, tetralogía de fallot, bronconeumonías a repetición y estridor permanente que apareció a los 10 meses de edad. La FBC mostró estenosis traqueal congénita segmentaria del tercio distal de la tráquea. La RNM confirmó una lesión que alcanzaba una longitud del 30% del largo total con un lumen de 2 milímetros. Se realizó plastia traqueal con resección y anastomosis, más cirugía correctora cardiovascular. Evolucionó en postoperatorio con estenosis cicatricial en tráquea distal y bronquio fuente derecho. Se insertó stent en tráquea y bronquio a los 21 días del periodo postoperatorio. La estenosis persistió a pesar del “stent” y dilataciones, por lo que se reoperó y se resecó el área estrecha mas anastomosis traqueo-carinal, preservando el “stent” bronquial. A 2 años de seguimiento, se encuentra en buen estado general.

Caso 6
Sexo masculino, 11 años de edad, historia de asma y disnea de esfuerzo desde los 8 años. FBC confirmó la presencia de ETC que comprometía el 80% del largo traqueal. El lúmen estimado en la zona mas estrecha es de 6 milímetros de diámetro. La RNM pesquisó un “sling” de la arteria pulmonar, este paciente permaneció en control con tratamiento conservador, presentando un estridor moderado durante el ejercicio.

Caso 7
Sexo masculino, 15 años de edad, antecedente de apendicitis aguda y que durante la intubación se observó dificultad en el avance del tubo endotraqueal. La FBC demostró ETC que comprometía el 80% del largo total traqueal y un lumen aproximado de 6mms. Una TAC helicoidal pesquisó un “sling” de la arteria pulmonar. En tratamiento conservador, mantiene controles ambulatorios con disnea de esfuerzo moderada durante los ejercicios.

Caso 8
Sexo masculino, 2 meses de edad, insuficiencia respiratoria aguda grave durante el primer mes de vida. La FBC y RNM demostraron una ETC con compromiso del 80% de la longitud traqueal con un diámetro menor a 3,5 mm en la zona mas estrecha. Se efectuó corrección quirúrgica en “bypass” cardiopulmonar con técnica de traqueoplastía de deslizamiento (
figura 5). Evolucionó con reestenosis, siendo reoperado por vía cervical resecando segmento estenótico. Alta a los 2 meses, seguimiento un año postoperatorio bien, persistiendo estridor de grado moderado.

Figura 5. Imagen intraoperatoria de la técnica quirúrgica “Slide Tracheoplasty”. El segmento traqueal superior es abierto a lo largo de la pared posterior ampliando el lumen, en “bypass” cardiopulmonar. Caso 3.

Caso 9
Sexo masculino, 1 año y dos meses de edad, SBO con repetidas hospitalizaciones. La FBC mostró ETC con anillos completos que comprometía el 60% de la longitud traqueal y un lumen aproximado de 3 milímetros. Permanece en control ambulatorio, con tratamiento conservador.

Caso 10
Sexo masculino, 6 meses de edad. Estridor congénito, severo retraso pondo estatural, bronconeumonías a repetición. Fibrobroncoscopía flexible revela estenosis que comienza en tercio superior de la tráquea. Resonancia nuclear magnética reveló estrechez del tercio medio traqueal, longitud estimada en 3 centímetros con un lumen aproximado de 1 mm en sitio de la estenosis.

Se realizó corección quirúrgica por vía cervical, resecando 3 centímetros traqueales correspondientes a la estenosis con anastomosis termino terminal. Evolución post operatoria satisfactoria. Controles endoscópicos post operatorios al mes y 3 meses, lumen permeable, normal en calibre. Paciente en excelentes condiciones generales.

RESULTADOS

De los 10 pacientes analizados, todos fueron de sexo masculino y la mediana de edad al momento del diagnóstico fue 1 año 4 meses.

El inicio de la sintomatología fue en el periodo de recién nacido en 1 paciente, lactantes 6, escolar 1, adolescente 2. En todos los pacientes se realizó estudio endoscópico de la vía aérea. En 7 pacientes la RNM y/o TAC fueron estudios complementarios que permitierón confirmar la lesión y pesquisar malformaciones vasculares asociadas. La radiología de tórax realizada a todos los pacientes permitió sospechar la lesión y definir su morfología en 6 pacientes (figura 3). Los diagnósticos asociados fueron: Síndrome de Down (2) y Cardiopatía congénita (6).

En los pacientes que fueron sometidos a intervención quirúrgica (n = 6) la técnica utilizada fue ampliación del lumen traqueal con parche de pericardio en 1 paciente (el primero operado en nuestra serie)20, traqueoplastia de deslizamiento en 2 pacientes, y resección con anastomosis primaria en tres. Dos pacientes fueron reintervenidos por reestenosis, que se presentó antes del mes postoperatorio. En 5 de 6 pacientes se utilizó by pass cardiopulmonar durante la cirugía. El abordaje quirúrgico fue cervical y esternotomía media superior. Uno de los pacientes operados falleció un año después de la cirugía en el postoperatorio de una reintervención cardiovascular. En todos los pacientes operados, el segmento traqueal resecado fue enviado a estudio anatomopatológico y demostró la presencia de estenosis traqueal con anillos circulares completos.

En el grupo de pacientes no operados, uno falleció 48 hrs luego de un procedimiento quirúrgico para corregir su cardiopatía. Durante la anestesia se realizó además una endoscopía rígida para evaluar malformación de vía aérea. La anatomía patológica demostró una obstrucción total de lumen traqueal con hemorragia y edema, que podría haber sido precipitada por la intubación y procedimiento endoscópico.

Los tres pacientes que permanecen en control sin cirugía tenían al momento del diagnóstico 1, 11 y 15 años actualmente (casos 6, 7, 9). En el seguimiento, estos pacientes no han presentado cuadros respiratorios obstructivos graves y el desarrollo pondoestatural es normal.

DISCUSIÓN

Los síntomas que se presentan en pacientes con estenosis traqueal congénita son variables, y dependen fundamentalmente de la severidad de la estenosis, desde insuficiencia respiratoria grave, en el periodo de recién nacido, que puede ocasionar la muerte como consecuencia de una obstrucción del lumen traqueal, a síntomas leves a lo largo de meses o años en estenosis menos severas. Todos los pacientes de la serie clínica presentada manifestaron sintomatología respiratoria que fue variada en intensidad y duración. Los síntomas más frecuentes fueron: disnea, cianosis, estridor inspiratorio persistente, dificultad para extubación e intubación, sibilancias, atelectasias y bronconeumonías a repetición.

El uso de “bypass” cardiopulmonar durante la traqueoplastía ofrece ventajas al permitir un control absoluto de ventilación y circulación sanguínea durante el procedimiento quirúrgico. En nuestro centro se realizan con frecuencia intervenciones quirúrgicas correctoras en procedimientos cardiovasculares, con apoyo de “bypass”, por lo que la utilización de esta técnica de ventilación perfusión durante la traqueoplastía, es algo de fácil acceso y con mínima morbi-mortalidad perioperatoria3,4.

En las estenosis traqueales cortas, ya sea congénitas o adquiridas, el tratamiento de elección es la resección con anastomosis termino-terminal. La traqueoplastía de deslizamiento (slide) es una técnica novedosa, no utiliza material ajeno a la propia tráquea para reconstruirla (figuras 2 y 5). Su principal indicación es en estenosis largas que superan el 50% del largo traqueal.

La mortalidad operatoria para la estenosis traqueal congénita ha sido estimada entre 0 a 77% de acuerdo a las publicaciones. En una revisión de 13 pacientes portadores de estenosis traqueal congénita, 9 pacientes necesitaron cirugía, 3 de ellos fallecieron18. Otra notificación de 18 pacientes con estenosis congénitas traqueales tratadas quirúrgicamente revela mortalidad asociada a la cirugía de un 47%9. En el 2003, Tsugawa reportó una seria de 29 pacientes operados, 8 de los cuales fallecieron10. En nuestra serie de 10 pacientes, dos pacientes fallecieron. La mayoría de las notificaciones revelan una alta asociación de esta enfermedad con otras malformaciones, principalmente cardiopatías congénitas.

En la presente serie reportada, cada paciente constituyó un desafío diagnóstico y terapeútico. El diagnóstico se realizó en algunos de ellos por sospecha basada en la sintomatología clínica presentada y certificado con el estudio endoscópico e imagenológico de acuerdo a la factibilidad en cada caso. La decisión de la intervención quirurgica fue basada fundamentalmente por el grado de la sintomatología respiratoria. Las técnicas quirurgicas seleccionadas fueron determinadas principalmente de acuerdo al largo de la estenosis.

 

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Trabajo recibido el 23 de noviembre de 2005, devuelto para corregir el 27 de enero de 2006, segunda versión el 3 de mayo de 2006, tercera versión el 5 de junio de 2006, aceptado para publicación el 16 de junio de 2006

Correspondencia a: Dr. Patricio Varela B. E-mail: pvarelachile@yahoo.com

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