Introducción

OMS 2010 define TM como “Aporte de servicios de salud, donde la distancia es un factor crítico, por cualquier profesional de la salud, usando las nuevas tecnologías de la comunicación, para el intercambio válido de información, en el diagnóstico, tratamiento y prevención de enfermedades o lesiones; investigación y evaluación, y educación continuada de los provee dores de salud, con el objeto de mejorar la salud de los individuos y sus comunidades”¹. Los modelos de cui dado que usan TM, tienen el potencial de subsanar al menos parcialmente la mala distribución geográfica de especialistas, y disminuir las disparidades en la calidad del cuidado otorgado a niños con patologías crónicas o complejas, que viven en áreas rurales y/o distantes donde no hay especialistas². La artritis idiopática juve nil (AIJ) definida por la Liga Internacional de Asocia ciones de Reumatología (ILAR), como artritis de etio logía desconocida, que se inicia antes de los 16 años y dura por al menos seis semanas, habiendo excluido otras condiciones conocidas^3,4, es una enfermedad cu bierta por el sistema de Garantías Explícitas en Salud (GES) del Ministerio de Salud de Chile desde el año 2010, que asegura confirmación diagnóstica por espe cialista en plazo inferior a 30 días y tratamiento espe cializado, multidisciplinario e integral, incluyendo se guimiento periódico y rehabilitación⁵. Frecuentemente persiste hasta la edad adulta y puede generar morbili dad y discapacidad física, particularmente en casos de diagnóstico tardío y/o tratamiento sub-óptimo^2,3,4,5,6. En Chile existe déficit de inmunólogos y reumatólogos pe diátricos, concentrándose en la Región Metropolitana, ciudad donde se encuentran los centros de referencia nacional a 1.000 km de nuestra región⁷. El año 2005, se implementó un modelo progresivo de atención mixta, con evaluación inicial por inmunólogo pediátrico en Santiago de Chile, y seguimiento en Puerto Montt por pediatra capacitado en AIJ, con asesoría inmunológica vía telefónica, correo electrónico o mensaje escrito. El Objetivo de este estudio es mostrar 10 años de expe riencia de un modelo de atención mixta: presencial y a distancia, usando TM básica; su impacto institucional, ventajas, desventajas y aceptación reportados por pa dres y pacientes.

Pacientes y Método

Estudio retrospectivo descriptivo. Previo consentimiento/asentimiento informado se revisaron las his torias clínicas de todos los pacientes con sospecha de AIJ controlados en el HPM, desde 1 de enero de 2005 al 31 de diciembre de 2015. Las variables consideradas fueron: edad, género, lugar de residencia, distancia y duración del traslado hasta el HPM, año, lugar y médi co del diagnóstico inicial, edad al diagnóstico e inicio de tratamiento, tipo de AIJ, uso de tratamientos bioló gicos, seguimiento y periodicidad de atención directa por especialista en Santiago y por pediatra entrenado, en HPM con asesoría por especialista vía remota (co rreo electrónico, teléfono, mensaje escrito), y número de pacientes trasladados anualmente a centros de refe rencia. Médicos y enfermera pediátrica, que no partici paron en atención clínica, enviaron y recolectaron, una encuesta cualitativa autoaplicada, a padres y niños ma yores de 14 años de edad respecto del modelo de aten ción en Puerto Montt, por pediatra capacitado en AIJ, asesorado a distancia por especialistas. Para el análisis estadístico se utilizó STATA 13 en su versión para Mac.

Resultados

De un total de 50 pacientes con sospecha de AIJ, 42 correspondieron a AIJ según criterios de ILAR. 8 pacientes tenían otras patologías: leucemia aguda 2 pa cientes, gonalgia sinovellosa, artritis por Barthonella, artritis por parvo virus, secuela de mielo-meningocele dorsolumbar, fibromialgias y trastorno conversivo, 1 paciente. De los pacientes con AIJ confirmada, 83% participó del modelo de atención mixto. La figura 1 muestra las características clínicas y demográficas de todos los sujetos. En la actualidad no hay pacientes me nores de 4 años en control, 17 pacientes tienen más de 16 años de edad, 14 adolescentes han sido transferidos a reumatología adultos y 3 en proceso de transición (fi gura 1A). Respecto de edad al diagnóstico; 12 pacientes fueron diagnosticados antes de los 4 años de edad, 2 de ellos, antes de los 2 años, y hay pacientes con diagnóstico tardío, consultando antes de los 16 años, pero certificándose posteriormente, considerados como AIJ en relación al comienzo de sintomatología (figura 1B). Concordando con datos nacionales e internacionales predominan mujeres en relación de 3:1. La edad pro medio al diagnóstico es 8 años 2 meses y el tiempo entre el comienzo de los síntomas, confirmación diagnóstica e inicio de tratamiento es 1 año 5 meses. La distribu ción por subtipo de AIJ es: 33% Poliarticular con FR (-), 26% oligoarticular (21% oligoarticular pura y 5% oligoarticular extendida), 17% poliarticular FR (+), 12% sistémica, 7% psoriática y 5% asociada a entesitis (figura 1C). Respecto del tratamiento (GES incorpora y garantiza el acceso a medicamentos biológicos des de 2013), 48% están con biológicos (figura 1D), por intolerancia o falta de respuesta a metotrexato, usado como primera línea en todos los pacientes, suspendido o asociado a biológicos; etanercep, adalimumab, infli ximab, abatacept y tocilizumab, en forma secuencial, según los criterios de respuesta establecidos^{5,8,9,10,11,12}. La fi gura 2 muestra las distancias en kilómetros y tiempo de transporte, desde la residencia al Hospital Puerto Montt (73,1 km promedio región [min 1, máx 202] (figura 2A) y 1,4 h promedio región [min 20 min, máx. 4 h] (figura 2B) demostrando la lejanía y el tiempo de transporte necesario hasta el HPM, a lo que podría sumarse 1.000 km hasta los centros de referencia. La figura 2C objetiva las variaciones de incidencia desde el año 1998 al 2015, con mayor número de casos diag nosticados el año 2015, cuya causa no ha sido precisa da. Por último, la figura 2D muestra la disminución de traslados para diagnóstico y seguimiento desde Puerto Montt a centros de referencia nacional (pacientes diag nosticados entre 1998 y 2004 concentran el 54% de los traslados; pacientes más antiguos viajaban más que los nuevos [El valor de r (coeficiente de correlación) es de 0,74; valor de p de 0,00].

Figura 1 Distribución se gún características demo gráficas y clínicas 42 pa ciente AIJ. A: Distribución según edad a enero 2017. B: Distribución según edad al momento del diagnós tico. C: Distribución según compromiso. D: Distribu ción según indicación de tratamiento biológico. 

Figura 2 A: Distancia en kilómetros (mínimo, máximo y promedio). B: Tiempo de traslado en horas (mínimo, máximo y promedio). C: Incidencia ARJ 1998-2015. D: Traslados hacia centro de derivación según años de evolución. 

Respecto a conectividad, 100% cuenta con telefo nía móvil y 96% acceso a internet y correo electrónico. 27/35 pacientes bajo modelo de atención mixta contes taron la encuesta (77% cobertura).

La tabla 1 muestra conocimiento de la enfermedad y opiniones sobre modelo de atención,: 70% reconoce que es una enfermedad articular, 70% acepta y prefiere el modelo de atención usado y solo 1 paciente optaría por atención solo por especialista, mientras que 26% aceptaría ser atendido solo en Puerto Montt con ase soría remota por especialista. Las ventajas señaladas espontáneamente son: mejor acceso a consulta, evitar costos de traslado y tiempos de transporte (desgaste fí sico y estrés-ausentismo escolar y laboral) y confianza en médico tratante. Si bien mayoritariamente aceptan el modelo de atención (67-70%), 5 pacientes (19%) cree que podría existir algún riesgo por eventual dis cordancia entre la evaluación del especialista y el mé dico local.

Tabla 1 Encuesta de opinión sobre modelo de atención. 

Discusión

Los pacientes con AIJ atendidos en el Hospital de Puerto Montt (HPM), 1 de los 2 hospitales de alta complejidad de la X° Región, residen en las Provin cias de Llanquihue, Chiloé y Palena, zona geográfica de alta dispersión poblacional, distribuida en territorio insular y continental de accesibilidad limitada (Google maps). El HPM está distante 1.000 km de los centros de referencia para patologías inmunológicas-reumatológicas pediátricas. Antes del año 2005, los pacientes sospechosos de AIJ, debían ser confirmados, tratados y seguidos ambulatoriamente, según disponibilidad de hora de atención, en los hospitales San Borja Arriarán (HSBA) o Luis Calvo Mackenna (HLCM), de Santiago, viajando por vía terrestre durante 12-13 h. El año 2005 es contra-referido desde el HLCM el primer paciente, para efectuar seguimiento en el HPM, disminuyendo la frecuencia de controles en Santiago, sumándose sucesivamente pacientes ya diagnosticados y nuevos con sospecha diagnóstica confirmada en centro de referencia, continuando posteriormente con pacien tes diagnosticados en el HPM, con referencia por vía remota (teléfono, mail o documento escrito), hasta diagnóstico en HPM con referencia en casos de evolu ción desfavorable. El objetivo primario de este trabajo es dar a conocer la implementación progresiva de una metodología de atención mixta, presencial y con aseso ría a distancia, analizar las ventajas y desventajas para los pacientes, la institución de salud y los profesiona les involucrados en la atención. El segundo objetivo es mostrar los casos de AIJ y sus características, en nues tra región y por último evaluar la percepción de pa dres y pacientes con AIJ sobre la atención recibida. De nuestra casuística destaca el predominio de la forma poliarticular FR (-), reportada en nuestro conocimien to solo en una cohorte de Alemania¹³, lo que contrasta con lo publicado en otros países occidentales, inclu yendo datos nacionales, donde predomina la forma oligoarticular^{3,4,5,14,15,16}, y de países asiáticos donde pre dominan las formas sistémica y asociada a entesitis^16,17. Las razones del predominio de la forma poliarticular FR (-) no son claras, y aunque en esta región hubo co lonización alemana, no hay antecedentes de pacientes de nuestra cohorte con ancestros alemanes. Por otra parte, es posible que exista subnotificación de la forma oligoarticular, diagnósticos más tardíos, consultando preferentemente las formas con mayor compromiso articular, hipótesis probable por el tiempo entre co mienzo de los síntomas y diagnóstico (figura 1B)^{18,19,20,21,22,23,24,25,26}. Adicionalmente destaca, la distancia desde el domicilio al HPM, expresados en kilómetros y tiempos de trans porte. El concepto de TM (medicina a distancia) (OMS 2010 ref. 1) o telesalud surge en la década de los 70, con el desarrollo de tecnología (computadores personales, internet y aparatos móviles de comunicación). La revi sión más reciente corresponde a Dorsey²⁷.

Las aplicaciones de TM son múltiples ya sea en tiempo real o diferido. Tiene ventajas y desventajas que dependen del momento y lugar de implementación²⁸. Ha sido aplicada a múltiples condiciones clínicas agu das y crónicas con buenos resultados, entre las cuales se incluyen las que requieren consulta a especialista²⁹.

Se ha usado como alternativa o además del cuidado usual (consulta cara a cara o consulta telefónica), susti tuyendo parcialmente el cuidado habitual. La tecnolo gía de TM puede agruparse en 3 categorías: monitoreo remoto, almacenamiento y retransmisión de datos, e interactiva²⁹.

Otro concepto relacionado es el intercambio de in formación de salud, definido como “acto de compartir información clínica entre profesionales del cuidado de la salud y lugares donde se practica el cuidado de salud, que no son parte de la misma organización”³⁰.

El modelo de cuidado elegido dependerá de facto res organizaciones y la necesidad clínica. En nuestro caso utilizamos medios básicos (teléfono móvil- men saje escrito y correo electrónico), que podrían consi derarse en la segunda categoría (almacenamiento y retransmisión de datos), ya que en nuestra región sani taria, no se ha implementado telemedicina interactiva hacia centros de mayor complejidad, sino exclusiva mente desde el servicio regional de salud, hacia la red de centros de salud dependientes, situación observada en otros países³⁰. En USA, Italia y Reino Unido, el uso de tecnología de información aplicada a salud (TIS) ha sido propuesta y utilizada en la atención sanitaria, abarcando distintas enfermedades crónicas, incluyen do AIJ, documentándose inequidades de calidad del cuidado, sus causas y consecuencias, transformándo se en un desafío, facilitar el acceso a reumatología pe diátrica, para mejorar el pronóstico^31,32,33,34. En particular Consolaro³⁴, publica el uso de TIS aplicando encuestas o cuestionarios a padres y pacientes con AIJ. Así, ésta es en nuestro conocimiento, la primera evaluación de un modelo de atención mixta; presencial por pediatra capacitado en el manejo de niños y adolescentes con AIJ y a distancia por especialista, que utiliza medios de comunicación básicos, lo que podría considerarse dentro del concepto de Telemedicina, aunque difiere de los modelos tradicionales, en que no hay participa ción directa del paciente o su familiar responsable con el especialista sino, participación indirecta a través de pediatra capacitado, que se ajusta a guías clínicas y so licita asesoría de acuerdo a necesidad clínica.

Se ha reportado que mejorar el estado de salud y calidad de vida de pacientes y familiares, son resultados claves en el cuidado de salud contemporáneo, en es pecial en individuos vulnerables en que los problemas psicosociales son prevalentes, así la aplicación de éstas u otras herramientas de TM en lugares con limitado acceso a especialistas, podría impactar positivamente el pronóstico integral de salud de pacientes con AIJ.

Las ventajas del modelo de atención, señaladas por padres y pacientes, coinciden con lo notificado usando TM³²: Disminuyeron traslados de pacientes y familia res, ausentismo escolar, laboral y del hogar; incerti dumbre, agudización del dolor asociado a inflamación e inmovilidad prolongada (12 h de traslado), además de costos personales en alimentación. Aumentó el nú mero de controles por médico, mayor facilidad en dis pensación de medicamentos, evaluación oftalmológi ca, asistencia a unidades de rehabilitación y cambios de terapia, incluyendo acceso precoz a terapia biológica. Mejoró el conocimiento sobre la enfermedad, permi tiendo aumentar la adherencia a medicación (tabla 1).

En la organización regional de salud, disminuyó el costo institucional asociado a transporte. Otros be neficios no mostrados en este trabajo son: Capacita ción médica y de enfermería (evaluación de pacientes aprendizaje y disminución del estrés involucrado en el manejo de pacientes complejos, aplicación y supervi sión del uso de metotrexato y drogas biológicas,) con efecto de red hacia centros de salud cercanos al domi cilio. Los resultados de este trabajo tienen limitaciones metodológicas, y deben ser interpretados con cautela. En primer lugar, el modelo se instauró progresivamen te y sin planificación previa, por lo que podría consi derarse un estudio exploratorio³⁵. Consecuentemente no buscamos significación estadística sino más bien diferencias clínicas. En segundo lugar, esta experiencia se realizó en un solo centro con características particu lares geográficas, demográficas y de recursos de salud, lo que limita la generalización a toda la población de pacientes con AIJ, aunque podría ser replicable en cen tros con características similares.

Nuestra meta fue evaluar algunos resultados de aplicar durante 10 años este modelo de atención, que podría planificarse y perfeccionarse ocupando herra mientas más modernas, de acuerdo a las características actuales de la población y los medios tecnológicos dis ponibles, incorporando en más activamente al pacien te y su familia.

Al mismo tiempo, pone de relieve la urgente ne cesidad de la formación de especialistas dentro de la red pública de salud y su distribución en las regiones del país más alejadas del centro de referencia, situación común también en países desarrollados^32-34.

Sin duda se requieren ensayos mejor diseñados, controlados y aleatorizados para extraer conclusiones de mayor poder científico acerca de la efectividad de este modelo de atención.

Responsabilidades éticas

Protección de personas y animales: Los autores decla ran que los procedimientos seguidos se conformaron a las normas éticas del comité de experimentación hu mana responsable y de acuerdo con la Asociación Mé dica Mundial y la Declaración de Helsinki.

Confidencialidad de los datos: Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes.

Derecho a la privacidad y consentimiento informado: Los autores han obtenido el consentimiento in formado de los pacientes y/o sujetos referidos en el artículo. Este documento obra en poder del autor de correspondencia.

Conflicto de intereses: Los autores declaran no tener conflicto de intereses.