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Revista chilena de pediatría

versión impresa ISSN 0370-4106

Rev. chil. pediatr. vol.90 no.3 Santiago jun. 2019

http://dx.doi.org/10.32641/rchped.v90i3.823 

CASOS CLÍNICOS

Diagnóstico diferencial y cirugía mínimamente invasiva de un tumor suprarrenal de hallazgo antenatal

Montserrat Lemus Marcenaro1 

José Manuel Campos Varas1 

José Fernando Vuletin Solís1 

Sergio González Bombardiere2 

Juan Carlos Pattillo Silva1  * 

1 Sección Cirugía Pediátrica, División de Cirugía, Escuela de Medicina, Facultad de Medicina, Pontificia Universidad Católica de Chile, Chile.

2 Departamento de Anatomía Patológica, División de Imágenes, Laboratorios y Patologías, Escuela de Medicina, Facultad de Medicina, Pontificia Universidad Católica de Chile, Chile.

Resumen:

Introducción:

Las masas suprarrenales en recién nacidos son infrecuentes. El diagnóstico diferen cial incluye masas benignas (hemorragia suprarrenal o secuestro pulmonar extralobar) y malignas (neuroblastoma), y pueden ser un hallazgo durante la ecografía obstétrica. El uso de imágenes com plementarias en el periodo postnatal permite una mejor aproximación diagnóstica, con implicancias en el manejo de estos pacientes.

Objetivos:

comunicar el caso de una recién nacida portadora de una masa suprarrenal, discutir los diagnósticos diferenciales y el manejo de lesiones suprarrenales en recién nacidos.

Caso Clínico:

Lactante de 2 meses de edad, derivada para estudio de tumor supra rrenal de diagnóstico antenatal a las 22 semanas de edad gestacional. El estudio imagenológico con ecografía postnatal mostró un tumor compatible con neuroblastoma. Paciente asintomática, estudios de laboratorios sin hallazgos relevantes. Se realizó resección laparoscópica de la lesión. El estudio histológico confirmó un secuestro pulmonar.

Conclusión:

El secuestro pulmonar extralobar debe ser considerado en el diagnóstico diferencial de una masa suprarenal del recién nacido. La cirugía mínimamente invasiva debiera considerarse como el abordaje de elección en casos como este, donde existe factibilidad técnica y beneficios en la recuperación y secuelas cosméticas del paciente.

Palabras clave: Neuroblastoma; tumor suprarrenal; secuestro pulmonar extralobar; niños

Introducción

El diagnóstico prenatal de tumores suprarrenales es cada vez más frecuente debido a la amplia disponibilidad y al uso protocolizado de ecografía obstétrica1,2. Las masas suprarrenales tienen una incidencia de 1,9:1.000 recién nacidos3. El diagnóstico diferencial más impor tante es el neuroblastoma (NB), neoplasia maligna que, en 90% de los casos es de origen suprarrenal3,4. Otros diagnósticos diferenciales se detallan en la (Tabla 1)3,4,5. El estudio de elección durante el periodo postnatal es la ecografía abdominal, la que puede complementarse con tomografía computada (TC) o resonancia magnética (RM) en caso de sospecharse malignidad3,4,5. Así, es posible discriminar el origen de la lesión en un 81-85% de los casos3. El manejo conservador, con seguimiento ecográfico y el uso de marcadores séricos, constituye una aproximación terapéutica razonable, aunque esto sigue siendo materia de debate6,7,8,9.

Tabla 1 Diagnóstico diferencial de masas suprarrenales. 

El objetivo de este artículo es comunicar el caso de una recién nacida portadora de una masa suprarrenal de diagnóstico antenatal, que fue tratada exitosamente con cirugía mínimamente invasiva. El estudio histopatológico informó un secuestro pulmonar extra lobar (SPE). Se discuten los diagnósticos diferenciales y las alternativas de manejo posibles.

Caso clínico

Lactante de 2 meses, portadora de una masa supra rrenal detectada en ecografía obstétrica a las 22 semanas de embarazo. Se identificó una masa suprarrenal izquierda, hipoecogénica, de 22 x 16 mm (Figura 1a). Madre sin antecedentes mórbidos, multípara de 2, embarazo fisiológico bien controlado. En seguimien to ecográfico a las 35 semanas de edad gestacional se confirmó la presencia de una masa infradiafragmática, hipoecogénica, de aproximadamente 20 x 20 mm aparentemente separada de la glándula suprarrenal izquierda (Figura 1b). Parto vaginal a las 38 semanas, peso adecuado para la edad gestacional, sin morbilidad perinatal. Examen físico normal, sin masas abdomina les palpables, genitales femeninos sin signos de virilización ni hiperpigmentación.

Figura 1 Ecografía prenatal donde se identifica la lesión en diferentes edades gestacional. 1a. Ecografía a las 23 semanas de edad gestacional, muestra masa hipoecogénica de 22x16mm. 1b. Ecografía a las 35 semanas, se identifica masa hipoecogénica infradiafragmática en relación al riñón de 20 x 20 mm (elipse blanca). 

A las 7 semanas se controlaron catecolaminas uri narias, que estaban en rango normal alto para la edad (Metanefrina 206 pg/g creatinina y Normetanefrina 1.250 pg/g creatinina), decidiéndose derivación para estudio y manejo.

Se completó el estudio funcional del tumor con ni veles plasmáticos de metanefrinas, testosterona, aldosterona, renina, cortisol, androstenediona, adrenalina, noradrenalina y dopamina, todos dentro de límites normales.

El estudio preoperatorio se completó con ecografía abdominal que mostró una lesión sólida, homogénea, ecogénica respecto a tejido adyacente, de bordes par cialmente definidos, sin calcificaciones evidente, que medía aproximadamente 2,7 x 1,2 x 1,7 cm. Sin flujo vascular anormal al Doppler. En el aspecto anterior de esta masa, se identificaba parcialmente un segmento de glándula suprarrenal (Figura 2). Se complementó el estudio con RM que mostró una masa solida de 21 mm en la región suprarrenal izquierda (Figura 3). No presentaba alteraciones vasculares.

Figura 2 Ecografía abdominal a las 7 semanas de vida. Se confirma el ha llazgo de masa infradiafragmática, ecogénica, sin flujo al doppler de bordes bien definidos. 

Figura 3 Resonancia magnética preoperatoria de la lesión su prarrenal. la lesión suprarrenal marcada con (*). 

Se realizó una resección del tumor por vía laparoscópica sin incidentes. Bajo anestesia general y con la paciente en decúbito lateral izquierdo 45°, se realizó una exploración laparoscópica con trócar umbilical de 5 mm insertado con técnica abierta, un trocar au xiliar de 5 mm en FID, y dos instrumentos de trabajo de 3 mm insertados de forma percutánea. Se decoló el colon, liberando el ángulo esplénico y accediendo a la transcavidad. Se identificó una masa suprarrenal ad yacente a la glándula, bien delimitada, de consistencia gomosa, con irrigación discretamente aumentada. Se realizó disección y resección completa de la lesión que se extrajo a través del ombligo (Figura 4). La paciente fue monitorizada por 24 h, reinició lactancia materna en el postoperatorio inmediato, y fue dada de alta en buenas condiciones a las 48 h. Durante seguimiento alejado a las 2 y 6 semanas se encontraba en buenas condiciones, sin evidencia ecográfica de recidiva tu moral ni otras complicaciones locales.

Figura 4 Pieza operatoria, es posible observar una masa bien definida, lobu lada, que fue resecada por completo. 

El estudio histopatológico mostró una lesión cons tituida por tejido pulmonar con arquitectura de tipo fase canalicular, en la que se reconocen estructuras bronquiolares inmaduras con epitelio respiratorio, algunos conductos alveolares con macrófagos; no se identificaron alvéolos. Estroma con fibroblastos y ha ces de músculo liso. Algunos espacios mayores con epi telio respiratorio y cartílago hialino inmaduro. No se observó evidencia de malignidad. Estos hallazgos son compatibles con secuestro pulmonar (Figura 5).

Figura 5 Microfotografía que muestra áreas de diferenciación alveolar y bronquiolar con engrasamiento de los septos alveolares y fibrosis alrededor de la vía aérea anormal. HE, 80. 

Discusión

La incidencia de masas suprarrenales sigue una distribución bimodal, siendo más frecuentes en niños menores de 5 años, y luego a partir de la cuarta y quinta década de vida10. En recién nacidos es importante esta blecer el diagnóstico diferencial entre NB, hemorragia suprarrenal (0,2% de recién nacidos) y otras lesiones como el SPE, que son aun más infrecuentes4. El feocromocitoma y ganglioneuroma son tumores de niños en edad escolar, mientras que el adenoma suprarrenal, si bien es raro en niños, se presenta antes de los 5 años o después de los 1011.

La mayoría de los tumores suprarrenales se presen tan como un hallazgo prenatal o durante la infancia. También pueden manifestarse como masa palpable, dolor abdominal, hipertensión arterial secundaria, fa lla renal, pubertad precoz, fiebre o shock, dependiendo de su origen12.

El estudio de imagen de elección para evaluar ma sas suprarrenales en edad pediátrica es la ecografía abdominal3,4,5,11. Ésta, permite definir las características de la masa, su tamaño, arquitectura, localización, flujo sanguíneo y relación con estructuras adyacentes. Las lesiones sospechosas de malignidad deben ser estudia das con TC o RM3. Otros métodos de imagen, como la cintigrafía con Yodo 123 (I123) metaiodobenzilguanidina (MIBG), pueden ser utilizados como estudio complementario, en particular para la etapificación en NB11,13.

Existen en la literatura científica reportes y series de casos publicados sobre SPE simulando NB. Curtis y cols. describen, el año 1997, que por cada SPE se diag nostican 2,5 NB5. Adicionalmente, Kalenahalli y cols. reportaron un caso de SPE con presentación atípica, dado la ausencia de otras malformaciones asociadas, las que estarían presentes hasta en un 65% de los casos de SPE14. Algunos elementos orientadores de SPE en la ecografía son: localización en el espacio suprarrenal izquierdo, visualización de una arteria aberrante (generalmente desde la aorta) al Doppler, glándula supra rrenal desplazada, visible como una entidad separada, y diagnóstico durante el segundo trimestre del embarazo. En el NB lo más frecuente es observar una ima gen quística compleja (50% de los casos), sin imagen de arteria nutricia única; el diagnóstico ocurre general mente a partir del tercer trimestre del embarazo. No es habitual visualizar la glándula suprarrenal ipsilateral4. Adicionalmente, la ausencia de metabolitos de catecolaminas en orina (ácido vanililmandélico [VMA] y ácido homovanílico [HVA]) apoyan en el diagnóstico de SPE3. El cintigrama MIBG negativo apoya el carác ter benigno de la lesión, dado que más del 90% de los NB son ávidos por el isótopo marcado13. En el caso presentado se planteó como diagnóstico el NB dado el estudio imagenológico sospechoso y las catecolaminas urinarias en el límite de lo normal.

El buen pronóstico del NB en estadios iniciales ha llevado a cuestionarse la necesidad de resección inmediata en pacientes con masas suprarrenales detectadas prenatalmente6,7,8. En el control seriado de lesiones que se mantienen estables en el tiempo en cuanto a su as pecto, tamaño y marcadores en sangre u orina, se ha mostrado regresión parcial o completa de las lesiones2, lo que permitiría evitar o diferir la cirugía6,7,15. Pese a que el manejo del SPE ha sido tradicionalmente qui rúrgico, Yoon y cols. describen tasas significativas de regresión espontánea a 4 años, asociado a ciertos ele mentos imagenológicos, sugiriendo que el tratamiento quirúrgico podría considerarse en pacientes que cumplido ese plazo, no han presentado regresión o han presentado complicaciones9. En otro reporte, Obeidat et al describen un caso similar al presentado, el cual fue seguido ecográficamente hasta la resolución es pontánea a los 2 años de edad16. A partir de la década del 90 comenzó a aumentar la información relativa a la posibilidad observación de pacientes seleccionados con diagnóstico de NB, debido a que un porcentaje importante (hasta 60%) regresan en el tiempo6,7,8. Los primeros protocolos de observación incluyeron a pa cientes con diagnóstico de NB detectado por screening universal a los 6 meses de edad, menores de un año al momento de iniciar el seguimiento, en etapas I-II, con una lesión sólida de tamaño menor a 5 cm o lesión quística menor a 3.1 cm, sin compromiso vascular y con marcadores séricos negativos6. Una serie impor tante sugiere que hasta 81% de los pacientes menores de 6 meses pudieran ser observados sin tratamiento quirúrgico y que el porcentaje restante tiene compor tamiento benigno, con sobrevida a 3 años del 100%6,7,8. Otras series menores sugieren que incluso el 60% de los niños menores de un año podrían estar incluidos en esta categoría.

Nuchtern y cols. publicaron en 2012 los resulta dos de un protocolo prospectivo de seguimiento en pacientes menores de 6 meses con diagnóstico de NB estadio INSS I del Children’s Oncology Group Study, seguidos entre 2001 y 201015. Se controló a 83 pacientes por medio de ecografía y VMA/HVA en orina por 90 semanas, en las semanas 3-6-12-24-66 y 90 y CT/RM en 3 oportunidades. El criterio para definir necesidad de resección quirúrgica fue crecimiento mayor al 50% del volumen inicial o aumento de metabolitos urina rios mayor al 50% del basal. Cincuenta y seis pacientes (67,4%) completaron el periodo de observación, de los cuales el 71% tenía masa residual < 1 ml al término del seguimiento. Dieciséis pacientes se sometieron a resección quirúrgica antes de completar el tiempo de observación, de ellos 10 tenían NB y 2 habían presen tado progresión de la enfermedad. Dos pacientes te nían SPE. La sobrevida libre de eventos fue de 100 y 96% para los pacientes con masas quísticas y sólidas respectivamente. La sobrevida libre de resección fue de 79,8% a 3 años. En 81% de los pacientes se evitó la cirugía15. En el caso que presentamos, se optó por resección precoz, considerando un grado importante de ansiedad parental y las expectativas por el estableci miento de un diagnóstico definitivo, asociado a la fac tibilidad técnica de realizar una cirugía mínimamente invasiva de forma expedita.

El secuestro pulmonar es una malformación congénita de la vía aérea baja. Consiste en una masa pul monar no comunicada con el árbol tráqueo-bronquial, irrigada por una arteria derivada de la circulación sistémica17. Las malformaciones congénitas de vía aérea pulmonar tienen una incidencia de 1: 10.000 - 1:35.000 recién nacidos vivos, siendo la más frecuente la malformación congénita de la vía aérea pulmonar, o CPAM por sus siglas en inglés, antes llamada mal formación adenomatoídea quística o MAQ, con una incidencia de 1 en 7.200 nacidos vivos18. El secuestro pulmonar, siendo una malformación rara, representa el 0,15-6,4% del grupo1. Según su relación con el parénquima se dividen en intralobar (carecen de pleura visceral propia) y extralobar (poseen pleura visceral propia). Este último grupo da cuenta del 25% de los casos, y puede encontrarse tanto dentro como fuera del tórax (5-10%). La mayor parte de los SPE son izquier dos y se ubican entre el lóbulo inferior del pulmón y el diafragma. Es aceptado que el 50% de ellos se aso cia a otras anomalías congénitas11,14. Cada vez es más frecuente el diagnóstico antenatal por ultrasonido3. El SPE suele diagnosticarse temprano en la vida, mientras que el secuestro pulmonar intralobar suele tener diag nóstico más tardío, manifestándose principalmente como infecciones repetidas en un mismo sitio anató mico. Esto es infrecuente en el SPE17. En Chile existen escasas publicaciones en este tema y no hay un registro nacional de malformaciones pulmonares que permita conocer su real incidencia19. Recientemente fue publi cada una serie de 17 casos de CPAM, que analiza en forma retrospectiva los casos ocurridos entre 2005 y 2016 en dos hospitales de referencia en España, y que reporta una incidencia de 1,7/10.000 nacimientos20.

La imagen típica del SPE en la ecografía es la de una masa heterogénea, usualmente piramidal. La identificación de una arteria nutricia proveniente de la aor ta u otro vaso sistémico puede ayudar a establecer el diagnóstico11. A pesar de esto, establecer un diagnósti co preoperatorio es sumamente difícil y usualmente se hace con el análisis histopatológico. Si el diagnóstico es prenatal, posterior al nacimiento se debe complemen tar el estudio de imágenes, de preferencia con TC4.

El manejo del secuestro pulmonar tradicionalmen te ha sido quirúrgico y debe ser urgente en niños que presentan dificultad respiratoria al nacer, pero puede ser diferido en niños asintomáticos o en quienes presentan infecciones recurrentes. En niños completa mente asintomáticos, la decisión entre cirugía y observación es controversial, siendo la principal razón para el manejo conservador la baja tasa de complicaciones que presenta el SPE. Argumentos a favor de la cirugía precoz son la necesidad de confirmación diagnóstica (frente a otras alternativas como el NB), la disminu ción del riesgo de complicaciones posteriores y el me jor pronóstico cuando la cirugía se realiza antes del desarrollo de éstas1,2. La resección quirúrgica se puede hacer por videotoracoscopía o laparoscopía2. La lobectomía parcial es el tratamiento de elección en los se cuestros intralobares, mientras que en SPE se realiza la resección de la masa con ligadura de los vasos1. La tasa de complicaciones es baja1,2.

El primer reporte de abordaje laparoscópico en un secuestro pulmonar data del año 2000, en un paciente de 4 meses de edad, nacido prematuramente a las 31 semanas de edad gestacional, con diagnóstico antena tal de secuestro pulmonar21. Nuevos estudios han ava lado estos resultados, de modo que la laparoscopía es la técnica de elección12,22,23,24.

Conclusiones

Los tumores suprarrenales en recién nacidos son infrecuentes, y el diagnóstico diferencial incluye lesio nes benignas y malignas, dentro de las cuales el más importante es el NB. El secuestro pulmonar es una malformación congénita pulmonar rara y su trata miento de elección es quirúrgico.

A la luz de la evidencia disponible en la literatura científica, se ha puesto en duda el que todas las masas suprarrenales congénitas deban ser resecadas, especial mente aquellas asintomáticas. Sin embargo, dado la baja morbilidad de la cirugía mínimamente invasiva y la relevancia de establecer un diagnóstico, pensamos que es razonable plantear una resección precoz de este tipo de lesiones en contraposición con un manejo expectante. Los padres de los pacientes debieran conocer las alternativas de manejo, sus riesgos y beneficios, y participar en la decisión terapéutica que sea aconsejada en cada caso por el equipo tratante.

Responsabilidades Éticas

Protección de personas y animales: Los autores decla ran que los procedimientos seguidos se conformaron a las normas éticas del comité de experimentación hu mana responsable y de acuerdo con la Asociación Mé dica Mundial y la Declaración de Helsinki.

Confidencialidad de los datos: Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes.

Derecho a la privacidad y consentimiento informa do: Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes y/o sujetos referidos en el artículo. Este documento obra en poder del autor de correspondencia.

Conflicto de intereses: Los autores declaran no tener conflicto de intereses.

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Recibido: 17 de Julio de 2018; Aprobado: 28 de Febrero de 2019

*Correspondencia: Juan Carlos Pattillo Silva. E-mail jpattill@med.puc.cl.

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