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Revista de otorrinolaringología y cirugía de cabeza y cuello

versión On-line ISSN 0718-4816

Rev. Otorrinolaringol. Cir. Cabeza Cuello v.69 n.2 Santiago ago. 2009

http://dx.doi.org/10.4067/S0718-48162009000200009 

Rev. Otorrinolaringol. Cir. Cabeza Cuello 2009; 69:137-144

CASO CLÍNICO

 

Estenosis subglótica secundaria a granulomatosis de Wegener. Reporte de un caso y revisión de la literatura

Subglottic stenosis secondary to Wegener's granulomatosis. A case report and literature review.

 

Christian Olavarría L1, Daniel Muñoz S2.

1    Médico, Servicio de Otorrinolaringología, Hospital Clínico Universidad de Chile.
2    Médico Cirujano, Universidad de Chile.

Dirección para correspondencia


RESUMEN

La granulomatosis de Wegener es una enfermedad multisistémica de origen autoinmune con numerosas manifestaciones otorrinolaringológicas. Dentro de éstas destaca la estenosis subglótica que puede eventualmente comprometer la vida del paciente. Su diagnóstico requiere un alto grado de sospecha, pues se ha visto que su desarrollo es independiente de la actividad de la enfermedad sistémica y debe basarse principalmente en la visión endoscópica de la lesión. El tratamiento de la estenosis subglótica en pacientes con granulomatosis de Wegener es complejo, requiere a menudo de repetidas intervenciones debido a reestenosis. Actualmente, no existe consenso en la técnica quirúrgica más adecuada, por lo que la decisión final deberá basarse en la evaluación de cada caso en particular. Presentamos el caso de un paciente con estenosis subglótica y granulomatosis de Wegener atendido en nuestro servicio y revisamos la literatura con énfasis en las alternativas de tratamiento de esta enfermedad.

Palabras clave: Estenosis subglótica, granulomatosis de Wegener, vasculitis, tratamiento.


ABSTRACT

Wegener's granulomatosis is a autoimmune systemic disease with numerous upper respiratory tract manifestations. Among these, subglottic stenosis represents a potentially lethal complication. Its diagnosis is complicated by the fact that it develops independently from the systemic disease, as it is mainly based on endoscopic examination. Treating subglottic stenosis in patients suffering from Wegener's granulomatosis is complex, it often requires repeated interventions due to restenosis. There is no current consensus on the most adequate surgical technique, and thus it must be evaluated and decided on a case-to-case basis. We present the case of a subglottic stenosis and Wegener's granulomatosis patient from our department. In addition, we reviewed the literature, emphasizing treatment alternatives.

Key words: Subglottic stenosis, Wegener's granulomatosis, vasculitis, treatment.


 

INTRODUCCIÓN

La granulomatosis de Wegener (GW) es una enfermedad crónica sistémica de origen autoinmune. Fue descrita inicialmente por Klinger en 1932 y, en forma acabada, por Friedrich Wegener como una tríada de vasculitis granulomatosa de las vías respiratorias, vasculitis sistémica y gromeluronefritis focal necrotizante12. Actualmente es clasificada como una vasculitis de pequeño vaso asociada a anticuerpos citoplasmáticos antineutrófllos, especialmente subtipo c (c-ANCA), útiles para su diagnóstico precoz y seguimiento3.

Esta enfermedad tiene 82% de mortalidad a un año del inicio de los síntomas4. Se presenta a cualquier edad, pero es más frecuente entre la 5a y 6a década de vida, con predominio en el sexo masculino. En EE.UU., la prevalence es de 3 casos en 100.000 habitantes, casi exclusivamente en caucásicos5.

La granulomatosis de Wegener presenta un amplio rango de manifestaciones otorrinolaringológicas, ya sea como complicación o como síntoma inicial. El compromiso en cabeza y cuello es la manifestación más frecuente seguida por el pulmonar, articular, ocular y renal6.

En las cavidades nasosinusales, puede manifestarse como sinusitis, epistaxis, perforación septal o deformidad nasal en silla de montar. Se ha descrito compromiso otológico en 25%-40% de los casos, dado principalmente por otitis media con efusión e hipoacusia sensorioneural secundarla a vasculitis coclear7. En la Tabla 1 se resumen las manifestaciones de la GW de interés en otorrinolaringología.

En la laringe, la estenosis subglótica se ha reportado en el 9%-23% de los pacientes8 con GW, pudiendo coexistir más de una lesión en el árbol laringo-tráqueo-bronquial. Es más frecuente en mujeres y en aquellos pacientes con diagnóstico de GW a edad temprana9. Esta región es un área particularmente susceptible de estrechamiento debido a la presencia de un anillo cartilaginoso completo como es el cartílago cricoldes10. Se ha descrito también, que los pacientes con GW y estenosis subglótica, padecen mayor compromiso sinusal y menor compromiso renal y pulmonar11.

La presentación clínica puede ir desde casos asintomáticos hasta el compromiso vital por estrechamiento de la vía aérea. La disnea de esfuerzo es el síntoma más frecuente de la estenosis subglótica (79%-82%) y puede acompañarse de cambios en la voz y disfonía, estridor o tos12. La disfonía puede deberse a parálisis de cuerdas vocales, posiblemente debido a eventos vasculíticos sobre los nervios laríngeos13 o a alteraciones de la articulación cricoaritenoidea.

Tabla 1. Manifestaciones otorrinolaringológicas de la granulomatosis de Wegener


Otológicas

Cavidad oral y glándulas salivales

 

Destrucción y deformidad de pabellón auricular

 

Estomatitis ulcerativa

 

Disfunción tubaria

Inflamación mucosa crónica

 

Otitis media con efusión

Fístula oro-antral

 

Otomastoiditis granulomatosa

Necrosis de paladar

 

Meningitis

Nodulos mucosos

 

Parálisis nervio facial

Hiperplasia gingival

 

Hipoacusia

Sialoadenitis

 

Vértigo

Parotidomegalia

Nariz y senos paranasales

Laringe

 

Rinosinusitis crónica

Estenosis subglótica

 

Epistaxis

Estenosis supraglótica

 

Obstrucción nasal

Parálisis de cuerdas vocales

 

Perforación septal

 

Rinorrea

 

Deformidad nasal (en silla de montar)

 

Costras nasales

 

Epífora


La vía aérea requiere ser evaluada endoscópicamente (idealmente mediante traqueobroncoscopía) y la estenosis subglótica debe ser clasificada usando la escala de Cotton-Mayer, según porcentaje de obstrucción del diámetro de la vía aérea14 (Tabla 2).

El diagnóstico de la estenosis debe complementarse siempre con la medición de c-ANCA. Cabe señalar que ¡nicialmente sólo un poco más de la mitad de los pacientes es positivo al momento del diagnóstico del compromiso subglótico, pudiendo el resto hacerse positivo con posterioridad15. Asimismo, nos podemos apoyar en el estudio histológico a través de la presencia de vasculitis, granulomas necrotizantes y células gigantes2. Las biopsias de lesiones subglóticas (realizadas en pacientes ANCA+ y con estenosis) son consistentes con una GW en el 5%-15% de los casos. Por el contrario, las biopsias nasales han mostrado 82% de sensibilidad para GW16.

Con respecto al diagnóstico por imágenes, la tomografía computada provee una buena aproximación para evaluar lesiones laringotraqueales. Además, tiene la ventaja de realizar reconstrucciones sagitales lo que confiere mayor precisión en definir los límites superior e inferior de la lesión y el compromiso de cuerdas vocales17.

El diagnóstico diferencial de la GW involucra una variedad de enfermedades granulomatosas y autoinmunes tales como la sarcoldosis, enfermedad de Churg-Strauss, pollarteritis nodosa, pollangeítis microscópica y policondritis recidivante2-5.

Tabla 2. Clasificación de la estenosis subglótica (Cotton - Myer)14


Grado
Obstrucción (%)

I
0-50
II
51-70
III
71-99
IV
100

CASO CLÍNICO

Paciente de sexo masculino de 42 años de edad, con antecedente de aspergilosis pulmonar resuelta con lobectomía izquierda, intubación endotraqueal y otitis media por efusión tratada. Refiere cuadro de 2 años de evolución con morrea serosa, obstrucción nasal, hipoacusia bilateral progresiva y disfonía de 1 año de evolución. Desde hace 6 meses se agrega tos ¡rritativa y dificultad respiratoria progresiva. Destaca al examen físico la presencia de deformidad nasal en «silla de montar», estridor laríngeo bifásico leve y compromiso ocular a derecha tipo epiescleritis.

La nasofibroscopía muestra fosas nasales con abundantes costras, sinequlas entre el tabique nasal y cornete medio. En la región glótica, se observan cuerdas vocales móviles con sinequia anterior que ocluye en al menos 50% el lumen y presencia de material costroso en laringe (Figura 1). La región

Figura 1. Imagen endoscópica de la estenosis subglótica del paciente en discusión.
Destaca el estrechamiento de aproximadamente el 50% del lumen respiratorio.

 

Revisión del tratamiento quirúrgico para estenosis subglótica en GW,
publicado en la literatura durante los últimos 12 años


Autor

Tratamiento


pacientes

Seguimiento
(x meses)

Procedimientos
(x)

ANCA +
(%)

Complicaciones
(%)


Lanford19 (1996)

DE + CI

20

35

3

100

0,08

Herridge33 (1996)

RLT

3

85,5

1

100

0

Sttapaerts31 (2000)

DE + CI

1

6

1

100

0

Utzig32 (2002)

DE + Cl + escisión quirúrgica

7

30

1,2

80

14

Watters28 (2003)

Stent de Nitinol

1

48

1

100

0

Gluth11 (2003)

DE + Láser C02

12

76,8

2,3

100

—

Hoffman25 (2003)

DE + Cl + escisión quirúrgica

21

24

3,3

----

3

Shvero26 (2007)

Láser C02 o ND:YAG

5

21,6

7,8

100

0

Shoeckkenbroek24 (2008)

DE

9

25,4

2,4

100

0


DE =Dilatación endoscópica; Cl =corticoides intralesionales; RLT =Reconstrucción laringe-traqueal.

subglótica presenta un estrechamiento de su lumen en aproximadamente 50%. La tomografía computada de cavidades paranasales evidencia extensa ocupación del laberinto etmoidal izquierdo, engrosamiento de mucosa maxilar derecha con extensa ocupación maxilar izquierda y ocupación parcial del seno esfenoidal izquierdo (Figura 2).

Se toma biopsia de tejido laríngeo (bajo laringoscopía directa) y biopsia de cavidad nasal (cornete medio izquierdo). El resultado del estudio histológico sólo mostró, para ambas muestras obtenidas, un proceso inflamatorio crónico. Desde el punto de vista inmunológico, destaca la negatividad de anticuerpos como c-ANCA, p-ANCA y serología de VIH (-). Dado el compromiso respiratorio progresivo, se decide su manejo con terapia inmunosupresora (corticoesteroides), con buena respuesta sintomática a corto plazo.

Figura 2. Tomografía computada de cavidades paranasales del paciente con granulomatosis de Wegener.
Destaca el extenso compromiso, especialmente, del seno maxilar izquierdo.

DISCUSIÓN

La estenosis subglótica ocurre en aproximadamente el 9%-23% de los pacientes con GW y representa la manifestación más frecuente en vía aérea8. Según Rottem y cols., es cinco veces más frecuente en pacientes cuyo diagnóstico de GW se hizo antes de los 19 años de edad9. El segmento estenótico puede estar limitado a la subglotis o extenderse hasta 3 ó 4 cm hacia la tráquea y eventualmente hacia la supraglotis18 y aproximadamente la mitad de los pacientes con compromiso laríngeo requerirán traqueostomía en algún momento de su evolución5.

La clínica de la estenosis subglótica es variable y puede ocurrir en ausencia de otras características de GW activa. Según Langford y cols., 79% de los casos presentan disnea, 61% disfonía y estridor y 22% tos19. Resulta llamativo que algunos pacientes con GW con estenosis en estadios iniciales se han diagnosticado como asmáticos, pues los test de función pulmonar son anormales en cerca del 60% de los pacientes con estenosis subglótica, mostrando un patrón obstructivo que confunde al médico tratante3435. Cabe señalar, que en nuestro caso existen otros antecedentes de factores predisponentes al desarrollo de estenosis subglótica, como la intubación endotraqueal, lo que sumado a GW claramente contribuye al proceso patológico.

Nuestro paciente no presentó alteraciones en su estudio serológico, como se hubiese esperado. Sin embargo, este hecho no excluye la enfermedad pues se ha reportado vasculitis de pequeño vaso ANCA negativo, estimándose que 1 de cada 5 pacientes con la enfermedad inicial pueden ser seronegativos20. Resulta de importancia entonces, el seguimiento de los títulos de ANCA, pues en algunos pacientes los títulos negativos pueden hacerse positivos con el tiempo. La decisión de iniciar tratamiento inmunosupresor en nuestro caso fue empírica, dada la progresión de la disnea y la consiguiente disminución de la capacidad funcional. La exclusión de otros diagnósticos diferenciales, se basó en la apreciación clínico-sindromática de la granulomatosis de Wegener, que en este caso es la que más concordaba dentro del espectro de enfermedades granulomatosas.

El tratamiento de la estenosis subglótica en pacientes con GW es complejo y requiere a menudo de repetidas intervenciones, por una alta tasa de recurrencia de la estenosis21.

Tratamiento médico

Se basa en el uso de drogas inmunosupresoras como corticosteroides, ciclofosfamida, entre otras. Éstas, han sido útiles en la enfermedad sistémica, pero no así en estenosis subglótica, siendo posible incluso que ésta debute mientras el paciente está en tratamiento22. Su éxito en aliviar la obstrucción varía entre 22% y 26%23.

Tratamiento quirúrgico

•     Traqueostomía

La obstrucción severa de la vía aérea requiere traqueostomía, ya sea temporal o permanente, hasta en el 60% de los casos5. La decanulación del traqueostoma ha sido utilizada por algunos autores como un parámetro de éxito de otros tratamientos15.

•     Tratamiento endoscópico

Los procedimientos endoscópicos han sido, en general, exitosos en el manejo de esta condición. La dilatación endoscópica es efectiva la mayoría de las veces para casos Cotton-Meyer grado l-ll, con escasas complicaciones, pero son pocos los casos reportados24. Por otro lado, se ha usado la dilatación endoscópica, combinada con inyecciones de corticoides ¡ntralesionales. Hoffman y cols., reclutaron 21 pacientes que requirieron entre 2 ó 3 procedimientos al año para mantener la apertura de la vía aérea. Ninguno de ellos requirió una nueva traqueostomía y la tasa de complicaciones fue menor y sin secuelas a largo plazo25.

•     Tratamiento láser

Para lesiones distales a las cuerdas vocales se ha usado láser Nd:YAG con 80% de éxito o decanulación durante el seguimiento. Sin embargo, todos los pacientes requirieron múltiples tratamientos26. Según otros autores, los procedimientos láser provocan fibrosis extensa y aquellos pacientes son más difíciles de manejar con posterioridad27.

•     Laríngotraqueoplastía

Consiste en la reconstrucción laringotraqueal con injerto de cartílago costal. Gluth y cols, reportaron una serle de pacientes con excelentes resultados, pues la totalidad de ellos fueron decanulados y no hubo evidencia de falla del injerto11. Lebovics y cols realizaron laríngotraqueoplastía en 5 pacientes que habían tenido múltiples procedimientos endoscópicos fallidos, logrando decanulación con adecuada calidad de voz en todos los casos16.

•     Prótesis de vía aérea

Watters y cols., utilizaron un stent expandlble de nitinol (aleación de níquel y titanio) en la vía aérea estenótica en un paciente que evolucionó sin complicaciones y sin tejido de granulación28. Sin embargo, su uso no está exento de complicaciones, por lo que no existe acuerdo en su recomendación29'3034.

CONCLUSIONES

Resulta trascendental un alto grado de sospecha clínica en la GW dado que su pronóstico final depende, en gran medida, de un diagnóstico precoz.

El compromiso laringotraqueal, potencialmente mortal, debe evaluarse dirigidamente en todos estos pacientes, principalmente bajo visión endoscópica. Debemos recordar que, a pesar de la alta sensibilidad de c-ANCA, existe la posibilidad de enfermedad seronegatlva. Así, como en nuestro caso, la decisión terapéutica no debiera retrasarse a la espera de un diagnóstico serológico pues ésta es una entidad que eventualmente puede comprometer la vida del paciente si no es tratada oportunamente.

La estrategia terapéutica debe ser evaluada caso a caso. El uso de traqueostomía, si hay compromiso respiratorio vital, es indiscutible. Por otro lado, de acuerdo a la evidencia, parece sensato el uso inicial de dilatación endoscópica idealmente con corticoides ¡ntralesionales. Si los procedimientos endoscópicos no son satisfactorios, debe evaluarse la reconstrucción laringotraqueal abierta. El uso de stents de vía aérea no está exento de complicaciones, por lo que su recomendación dependerá sólo de que el beneficio de usarlos sea superior al riesgo de complicarse.

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