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Revista de otorrinolaringología y cirugía de cabeza y cuello

versión On-line ISSN 0718-4816

Rev. Otorrinolaringol. Cir. Cabeza Cuello vol.76 no.1 Santiago abr. 2016

http://dx.doi.org/10.4067/S0718-48162016000100006 

ARTÍCULO DE INVESTIGACIÓN

 

Angiofibroma nasofaríngeo juvenil. Estudio de 6 casos en el Hospital Carlos van Buren de Chile

Juvenile nasopharyngeal angiofibroma. Study of 6 cases in the Carlos van Buren Hospital in Chile

 

Eduardo Sáez K1, Simón Medel B2, Francisca Fernández A1, Pablo Cox V3.

1 Médico Servicio de Otorrinolaringología, Hospital Carlos van Buren, Universidad de Valparaíso.
2 Interno de Medicina, Universidad de Valparaíso.
3 Médico Neurorradiólogo, Hospital Carlos van Buren.

Correspondencia a:


RESUMEN

Introducción: El angiofibroma nasofaríngeo juvenil es una neoplasia vascular benigna y localmente agresiva, que se desarrolla casi exclusivamente en adolescentes de sexo masculino. Sus manifestaciones clínicas habituales son epistaxis y obstrucción nasal.

Objetivo: Dar a conocer la experiencia en el Servicio de Otorrinolaringología del Hospital Carlos van Buren de pacientes con angiofibroma operados por vía endoscópica y abierta entre los años 2008 y 2015.

Material y método: Estudio descriptivo retrospectivo de pacientes con diagnóstico de angiofibroma nasofaríngeo juvenil que ingresaron al Servicio de Otorrinolaringología del Hospital Carlos van Buren entre los años 2008 y 2015.

Resultados: Hubo un total de 6 casos. La edad de los pacientes fluctuó entre los 12 y los 29 años, el 100% fueron pacientes masculinos. Los síntomas de presentación más frecuente fueron epistaxis recurrente y obstrucción nasal, presentes en 5/6 de los pacientes. La totalidad de los casos fueron estudiados con TC, RM y angiografía. El manejo en todos los casos fue con embolización endovascular 48 horas previo a la resección.

Conclusión: Los resultados obtenidos se correlacionan con la literatura. El abordaje endoscópico sigue siendo de elección. Este tiene como ventajas menores pérdidas sanguíneas intraoperatorias, una disminución del número días de hospitalización y las tasas de recurrencia.

Palabras clave: Angiofibroma, nasofaringe, epistaxis recurrente, cirugía endoscópica.


ABSTRACT

Introduction: Juvenile nasopharyngeal angiofibroma is a benign vascular neoplasm, locally aggressive that develops almost exclusively in adolescent males. Its usual clinical manifestations are epistaxis and nasal obstruction.

Aim: To show the experience in the Department of Otolaryngology Hospital Carlos van Buren of angiofibromas operated by endoscopic and open surgery between the years 2008 and 2015, and review of the literature.

Material and Method: Retrospective descriptive study of patients diagnosed with juvenile nasopharyngeal angiofibroma admitted in the Department of Otolaryngology Hospital Carlos van Buren, Valparaiso between 2008 and 2015.

Results: A total of 6 cases were identified. The age of patients ranged from 12 to 29 years. The most common presenting symptoms were recurrent epistaxis and nasal obstruction, both present in 5/6 of patients. All the cases were studied with CT, MRI and angiography. All cases had pre-surgical endovascular embolisation48 hours prior to excision.

Conclusions: The results correlate with those seen in the literature. The endoscopic approach is the better option, because of its lower intraoperative blood loss, days of hospitalization and recurrence.

Key words: Angiofibroma, nasopharynx, recurrent epistaxis, endoscopic surgery.


 

INTRODUCCIÓN

El angiofibroma nasofaríngeo juvenil (ANJ) es una neoplasia vascular benigna e infrecuente, que comprende el 0,05% de todos los tumores de cabeza y cuello y afecta a hombres jóvenes entre 9 y 19 años1. Se comporta de forma localmente agresiva; inicia su crecimiento en el agujero esfenopalatino y se extiende hacia nasofaringe, fosa nasal, fosa esfenopalatina, fosa infratemporal y eventualmente seno cavernoso2-3.

La presentación clínica habitual incluye obstrucción nasal, rinorrea y epistaxis recurrente unilateral. La endoscopía nasal revela una masa lobulada, de superficie lisa, pulsátil, y con signos de hipervascularización1.

El diagnóstico requiere tomografía computarizada (TC) y resonancia magnética (RM), en donde se estudia la extensión, el realce con contraste, y el patrón de crecimiento4"5. Se pueden clasificar de acuerdo a la etapificación de Radkowsky y Fish (Tablas 1 y 2).

 

Tabla 1. Etapificación de Radkowsky

 

Tabla 2. Etapificación de Fish

 

El manejo incluye embolización endovascular y 48 horas posterior a ésta, resección del tumor. La embolización permite reducir las pérdidas sanguíneas durante la operación6-10. La cirugía puede abordarse vía externa o vía endoscópica. Esta última opción es la más utilizada actualmente, debido a la menor cantidad de complicaciones9,11-14.

OBJETIVO

Dar a conocer la experiencia en el Servicio de Otorrinolaringología del Hospital Carlos van Buren de pacientes con angiofibroma operados por vía endoscópica y abierta entre los años 2008 y 2015.

MATERIAL Y MÉTODO

Se revisaron las fichas clínicas de pacientes con diagnóstico de angiofibroma nasofaríngeo juvenil que ingresaron al Servicio de Otorrinolaringología del Hospital Carlos van Buren entre los años 2008 y 2015. Se cotejó con la base de datos de los pacientes estudiados en el angiógrafo de la Unidad de Imagenología Compleja del Hospital Carlos van Buren, correspondientes al mismo período. Se realizó un estudio de serie de casos. Las variables que se obtuvieron de cada paciente fueron la edad, sexo, antecedentes mórbidos de importancia, presentación clínica, si se realizó nasofibroscopía (NFC), tomografía computarizada (TC), resonancia magnética (RM) , o angiografía, aporte sanguíneo principal del ANJ, abordaje quirúrgico, tiempo quirúrgico, complicaciones, días de hospitalización y recurrencias.

Se crearon dos grupos: uno de pacientes operados vía endoscópica y el otro de pacientes operados por vía abierta, para comparar entre ellos las variables de tiempo quirúrgico, complicaciones, días de hospitalización y recurrencias.

RESULTADOS

En el estudio se incluyeron 6 pacientes con diagnóstico de fibroangioma juvenil que ingresaron al Servicio de Otorrinolaringología del Hospital Carlos van Buren entre los años 2008 y 2015. La edad de los pacientes fluctuó entre los 12 y los 29 años, siendo la mediana de edad 12,5 años, todos los pacientes fueron de sexo masculino. Los síntomas de presentación más frecuentes fueron la epistaxis recurrente y la obstrucción nasal, ambos presentes en 5/6 de los pacientes. Los 6 pacientes fueron estudiados con NFC, TC, RM y angiografía. En todos los casos el principal aporte vascular provenía de la arteria maxilar interna y todos fueron sometidos a embolización prequirúrgica. Se presentan en las Figuras 1 y 2 imágenes por RM de dos pacientes.

 

Figura 1. RM de paciente en estadio IIC de Radkowsky operado
por vía endoscópica, corte coronal y transversal.

 

Figura 2. RM de paciente en estadio IIC de Radkowsky
operado vía Degloving, corte coronal y sagital.

 

La mitad de los pacientes fueron operados por vía endoscópica y la otra mitad por vía abierta (Tabla 3). El abordaje abierto se decidió en aquellos pacientes con un gran volumen tumoral que pudiesen ser de difícil control vía endoscópica, según las consideraciones del cirujano, sin coincidir necesariamente con una mayor extensión según la clasificación de Fish y Radkoswky. En todos los pacientes, el lapso de tiempo entre que se realizó la embolización y la cirugía fue de aproximadamente 48 horas. El tiempo operatorio promedio fue de 96 minutos. Dos pacientes presentaron complicaciones intraoperatorias, ambos sangrados requirieron transfusión. La mediana de días de hospitalización fue 7. Sólo uno de los pacientes presentó una recurrencia, representando el 1/6 de los pacientes, que se ha mantenido solo con seguimiento.

 

Tabla 3. Etapificación y abordaje de los pacientes.

 

Los pacientes abordados por vía endoscópica no presentaron complicaciones, mientras que el 2/3 de los pacientes que fueron abordados por vía abierta sí lo hicieron, específicamente sangrado intraoperatorio que requirió transfusión de glóbulos rojos. El tiempo operatorio promedio de los pacientes operados por vía endoscópica fue 78 minutos, mientras que los operados por vía abierta fue 120 minutos. Además, los pacientes operados por vía endoscópica estuvieron, en promedio, 6 días hospitalizados, versus los pacientes operados por vía abierta que estuvieron, en promedio, 9 días hospitalizados (Tablas 3 y 4).

 

Tabla 4. Comparación de resultados entre vía endoscópica y abierta

 

DISCUSIÓN

El angiofibroma es una neoplasia vascular benigna e infrecuente. En Estados Unidos esta lesión representa el tumor más frecuente de cabeza y cuello en el adolescente, con un caso por cada 5.000 a 50.000 pacientes vistos por un otorrinolaringólogo15. En Chile no existe registro de la incidencia de esta patología.

Diversos estudios han demostrado numerosas alteraciones cromosómicas en pacientes afectados por ANJ. Ganancias en los cromosomas 4,6,8 y X y pérdidas en los cromosomas 17, 22 e y son las alteraciones cromosómicas más frecuentemente encontradas16-20. El ANJ aparece 25 veces más en pacientes con poliposis adenomatosa familiar, sugiriendo una posible mutación genética en co-mún21-22.

A la histología, el ANJ es una lesión pseudo-capsulada con un componente vascular irregular compuesto por numerosos vasos sanguíneos de diferentes calibres incrustados en un estroma fibroso, rico en colágeno y fibroblastos23-24. El ANJ se origina en el borde posterosuperior del agujero esfenopalatino y el crecimiento de la lesión tiende a seguir el plano submucoso, creciendo a los sitios anatómicos cercanos que ofrecen menos resistencia. Desde el agujero esfenopalatino el tumor crece medialmente hacia la nasofaringe, fosa nasal, y eventualmente al lado contralateral. Lateralmente puede extenderse hacia la fosa pterigopalatina y fosa infratemporal. El crecimiento hacia posterior puede alcanzar estructuras anatómicas críticas, como la arteria carótida interna, el seno cavernoso y el ápice de la órbita. La extensión intracraneal puede producirse por medio del avance en el canal pterigoideo o por destrucción ósea2-3.

El diagnóstico es dado por técnicas imagenológicas como TC, RM, y angiografía, permite evaluar la extensión tumoral, realizar la embolización preoperatoria y planificar el abordaje quirúrgico5. En el TC puede observarse la extensión tumoral y el realce con contraste. En la RM, en T1 se ve una masa hipointensa y heterogénea, mientras que en T2 se ve hiperintensa. La angiografía ayuda en la evaluación vascular. Habitualmente el ANJ recibe aporte vascular principalmente por la arteria maxilar interna, seguida por la faríngea ascendente, arterias del canal pterigoideo y ramas de la arteria carótida interna25.

El diagnóstico diferencial incluye otras lesiones hipervascularizadas como hemangiopericitoma, hemangioma capilar lobulado y paraganglioma, los cuales tienen una distribución por edad y género distinta, así como un patrón de crecimiento diferente.

La embolización preoperatoria es recomendada por la mayoría de los autores como procedimiento estándar para reducir la pérdida sanguínea durante la resección quirúrgica6-9,26. Se ha observado que la embolización proporciona una reducción del 60%-70% del sangrado intraoperatorio27-28. En un estudio de 821 pacientes operados solo por vía endoscópica se observó que en pacientes previamente embolizados el sangrado intraoperatorio promedio fue de 414,6 ml y en pacientes no embolizados 774,2 ml10.

La cirugía es el tratamiento de elección para el ANJ. En las últimas dos décadas el abordaje quirúrgico ha evolucionado hacia la utilización de técnicas endoscópicas. Otras vías de abordaje más tradicionales son la transpalatina, transfaríngea, transfacial vía rinotomía lateral, degloving y osteotomía Le Fort9,29-30. Avances en imagenología y en técnicas de embolización han contribuido significativamente a un mejor manejo preoperatorio y planificación del tratamiento. Una revisión sistemática de estudios de ANJ de 1990 a 2012, comparó los resultados del tratamiento del ANJ por vía abierta y endoscópica, demostrándose que la resección por vía endoscópica tiene significativamente menor pérdida sanguinea intraoperatoria y menor recurrencia al compararse con la vía abierta14. Ardehali y cols recomiendan la resección endoscópica para tumores en etapa I a III-A del sistema de etapificación de Radkowsky12. Mientras algunos autores proponen un abordaje mixto intra y extracraneano en casos de compromiso intracraneal extenso o compromiso del seno cavernoso, otros autores prefieren resección incompleta asociada a terapia complementaria posoperatoria a través de radioterapia, quimioterapia y hormonoterapia31.

La tasa de recurrencia del ANJ va del 27,5% al 46%, en donde el 46,5% ocurrían durante el primer año32-34. La ausencia de la cápsula del tumor, lo que dificulta el plano de clivaje quirúrgico, y la tendencia a difundir en la submucosa son las principales causas de la recurrencia de casos tratados quirúrgicamente.

Los resultados obtenidos en este estudio son similares a lo descrito en la literatura, en el ámbito epidemiológico, clínico, y en la evolución de los pacientes con ANJ. La edad de presentación en adolescentes y la predominancia por el sexo masculino del ANJ que se describe en la literatura, se reflejó de igual manera en nuestra muestra. Los estudios diagnósticos fueron los mismos que el planteado por la literatura. El tipo de abordaje quirúrgico elegido fue decisión del cirujano según el volumen tumoral apreciado y no por su extensión según las clasificaciones de Fish y Radkoswky. La superioridad de los resultados del abordaje endoscópico por sobre el abordaje abierto se condice con lo visto en la literatura, pero en nuestro estudio faltó un tamaño muestral más grande para que nuestros resultados fueran estadísticamente significativos.

CONCLUSIÓN

El angiofibroma nasofaríngeo juvenil es una neoplasia poco frecuente. Siempre debiera estar incluida en el diagnóstico diferencial de obstrucción nasal unilateral, asociada o no a epistaxis ipsilateral, sobre todo en un paciente joven de sexo masculino. El universo de pacientes presentados, se correlacionó con lo descrito en la literatura en cuanto a epidemiología, clínica y evolución. El estudio imagenológico permite saber la extensión del tumor y planificar la vía de abordaje quirúrgica. La embolización prequirúrgica demostró disminuir significativamente el sangrado intraoperatorio. La literatura actual considera de elección el abordaje quirúrgico endoscópico en aquellos pacientes etapa I a III-A de Radkowsky. Sin embargo, en este trabajo se consideró una vía de abordaje abierta en aquellos pacientes con un gran volumen tumoral según las consideraciones del cirujano, a pesar de tener un estadiaje similar al de la vía endoscópica. Es probable que mayores criterios deberán ser considerados a futuros para la elección de la vía de abordaje, además del estadiaje de Fish o Radkowsky. Tal como se demostró en este trabajo, el manejo endoscópico disminuye el sangrado intraoperatorio, tiempo operatorio y días de hospitalización. La recidiva en nuestro caso fue menor a la aportada por la literatura, y se decidió solo seguimiento sin uso de terapia complementaria, con buena respuesta.

 

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Recibido el 18 de agosto de 2015.
Aceptado el 25 de septiembre de 2015.

Dirección: Eduardo Sáez K.
Hospital Carlos van Buren, Universidad de Valparaiso
E mail: eduardosaezotorrino@gmail.com

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